TRAKEOBRONKOPAT‹ OSTEOKONDROPLAST‹KA:
OLGU SUNUMU
TRACHEOBRONCHOPATHIA OSTEOCHONDROPLASTICA:
CASE REPORT
Gülru POLAT 1 Melih BÜYÜKfi‹R‹N 1 Duygu ÜNALMIfi 1 Sabri KALENC‹ 1 Nur YÜCEL2 Gültekin T‹BET 1
Dr. Suat Seren Gö¤üs Hastal›klar› ve Cerrahisi E¤itim ve Araflt›rma Hastanesi, ‹zmir 1Gö¤üs Hastal›klar› Klini¤i, 2Patoloji Bölümü
Anahtar sözcükler: Trakeobronkopati osteokondroplastika, öksürük, FOB Key words: Tracheobronchopathia osteochondroplastica, cough, FOB
‹z mir Gö¤üs Hastanesi Dergisi, Cilt XX, Say› 3, 2006
TO’nun nadir bir durum olmas› nedeniyle ve öksürük etyolojisini araflt›r›rken fiberoptik bronkoskopinin (FOB) önemini vurgulamak amac›yla olguyu sunduk.
OLGU
Ellidört yafl›nda kad›n olgu 6 ayd›r varolan kuru öksürük yak›nmas› nedeniyle birkaç kez doktora baflvurmufl. Verilen nonspesifik tedavilerden fayda görmemifl. Çekilen akci¤er grafisinde patoloji görülmeyen olgunun toraks bilgisayarl› tomografisi (BT) çekilerek klini¤imize yönlendirilmifl.
G‹R‹fi
Trakeobronkopati osteokondroplastika (TO) trakea ve ana bronfllar›n submukozas›nda metaplastik kemik ve kartilaj geliflmesi ile ortaya ç›kan nadir bir hastal›kt›r (1). Genel-likle asemptomatiktir ve benign bir durumdur. ‹lk kez Wilks taraf›ndan 1857’de tüberkü-lozdan ölen 38 yafl›nda erkek hastan›n otopsisinde saptanan bulgularla tan›mlan-m›flt›r. 1910 y›l›nda "trakeopati osteoplastika olarak adland›r›lan bu hastal›k için 1964 y›l›ndan sonra "trakeobronkopati osteoplas-tika" terimi kullan›lmaya bafllanm›flt›r (2).
ÖZET
Trakeobronkopati osteokondroplastika (TO), etyolojisi bilinmeyen nadir bir hastal›kt›r. Bu yaz›da, kronik öksürük yak›nmas› ile baflvuran 54 yafl›nda kad›n olgu incelendi. Olguya yap›lan fiberoptik bronkoskopide (FOB) trakea ve ana bronfllar›n duvarlar›nda çok say›da beyaz renkte, sert, düzensiz nodüler lezyonlar saptand›. Bronkoskopik biyopsi patolojisi TO olarak rapor edildi. Nadir görülen bir hastal›k olmas› ve öksürük etyolojisini araflt›r›rken FOB’un önemini vurgulamak amac›yla olguyu sunduk.
SUMMARY
Tracheabronchopathia osteochondroplastica (TO) is a rare disorder with unknown aetiology. In this paper, 54 years old female patient who applied with the complaint of chronic cough investigated. Fiberoptic bronchoscopy revealed numerous white, hard, irregular nodules on the walls of trachea and main bronchi. Pathological diagnosis of bronchoscopic biopsy was TO. We presented the case because TO is a rare disorder and FOB is important in evaluating the aetiology of chronic cough.
Resim 2.
Resim 3.
Resim 1a.
Resim 1b.
TRAKEOBRONKOPAT‹ OSTEOKONDROPLAST‹KA Öz ve soygeçmiflinde özellik yoktu. Baflvu-rusunda atefl 36.8°C, nab›z 86/dakika, TA: 130/80 mmHg ve solunum say›s› 16/ dakika idi. Solunum sistemi muayenesinde patolojik ses duyulmad›. Di¤er sistemlerin fizik muayenesi ola¤and›. Tam kan say›m› ve biyokimyasal de¤erleri normal s›n›rlar içerisinde idi. Kronik öksürük etyolojisini araflt›rmak üzere yap›lan Kulak burun bo¤az muayenesi ola¤an olarak de¤erlendirildi. Olgunun toraks BT’sinde (Resim 1a, 1b) trakea duvar›ndan lümen içine do¤ru nodü-lasyonlar d›fl›nda anormallik izlenmedi. Ök-sürük etyolojisini araflt›rmaya yönelik uygu-lanan FOB’de; vokal kordlardan hemen sonra trakea arka duvar› hariç tüm duvarlar bo-yunca ve k›smende ana bronfllarda olmak üzere, beyaz refle veren, mukozadan kaba-r›k, sert inci tanesi gibi lezyonlar görüldü
(Resim 2). Bu lezyonlardan forseps biyopsi yap›ld›. Biyopsinin kesitlerinde metaplazi gösteren mukozada plazma hücrelerinden zengin kronik yang› elemanlar› izlendi. Sub-mukozada metaplastik kemik nodülleri dikkat çekmifl olup trakeobronkopati osteokondro-plastika (TO) olarak yorumland› (Resim 3). Olguya TO tan›s› kondu ve semptomatik tedavi önerildi.
TARTIfiMA
TO, trakea ön ve yan duvarlar› ile bronfliyal sistemi tutan, lümen içine uzan›m gösteren kemik ve/veya k›k›rdak yap›da submukozal nodüllerle karakterize nadir görülen bir
‹ZM‹R GÖ⁄ÜS HASTANES‹ DERG‹S‹ hastal›kt›r (1,3). Etyolojisi kesin olarak
bilin-memekle birlikte, kronik infeksiyonlar, kim-yasal ve mekanik irritasyonlar, dejeneratif ve metabolik bozukluklar, konjenital ve genetik faktörler etyolojiden sorumlu tutulmufltur (2,4). Geçmiflte genellikle otopsi s›ras›nda tan› konulurken, bronkoskopi ve BT kulla-n›m›, olgular›n antemortem dönemde tan› almalar›n› sa¤lam›flt›r (5).
TO olgular›n›n ço¤unlu¤u 50 yafl›n üzerinde olup her iki cinste eflit oranda görülmek-tedir (2). Baz› yay›nlarda erkeklerde daha yüksek oranda görüldü¤ü bildirilmektedir. Bu olgular s›kl›kla yak›nmas›z olup, genel-likle rastlant›sal olarak tan› al›rlar. Kronik öksürük ve hemoptizi en s›k saptanan yak›n-malard›r. Nefes darl›¤› ve tekrarlayan infek-siyonlar hastal›¤›n di¤er belirtileridir. Nodüller konglomere olarak kitlelere dönüfltü¤ünde dispne ve wheezinge yol açabilirler (2,6-10). Olgumuz 54 yafl›nda olup kad›n idi. 6 ayd›r varolan ve son 2 ayd›r artan öksürük d›fl›nda yak›nmas› yoktu.
TO tan›s›nda en önemli tan›sal yöntemler bronkoskopi ve BT’dir (2,3,6-8). Tomografide trakea arka duvar›n› tutmayan kalsifikasyon saptan›r (3,8). Bronkoskopide saptanan karak-teristik lezyon s›kl›kla trakea 2/3 alt bölümün-de ön ve yan duvarlar› tutan sert, beyaz renkli çok say›da lümene do¤ru uzan›m gösteren nodüllerdir (2,8-10). Olgumuzun akci¤er grafisinde patolojik lezyona rastlanmazken, Toraks BT’de trakea yan duvarlar›ndan
lü-mene do¤ru uzanan nodülasyonlar izlendi. Bronkoskopide de vokal kordlar› geçtikten hemen sonra TO için spesifik olan görünü-me rastland›. Bronkoskopik biyopsi ile TO tan›s› do¤ruland›.
Yak›nmas›z veya minimal yak›nmal› TO olgu-lar›nda herhangi bir tedavi önerilmez. Hava-yolu obstrüksiyonu olan olgularda kriyotera-pi, lazer tedavisi veya radyoterapi gibi yön-temler uygulanabilir (2). Hastal›¤›n prognozu genellikle iyidir. Literatürde cerrahi giriflim gerektiren bir olguya rastland› (11).
Pounder ve Pieterse TO’nun otopsilerde 1/400 oran›nda rastlant›sal bulgu oldu¤unu bildir-mifllerdir (12). Bronkoskopi uygulanan olgu-larda TO insidans› 1/125 ila 1/6000 aras›nda de¤iflmektedir. Mayo klinikte bu oran 1/772 saptanm›flt›r (13). Bir literatür taramas›nda 1993 y›l›na kadar 371 olgunun yay›nland›¤› saptanm›flt›r (14). Rodriguez ve ark. (15) 8700 FOB uygulamas›nda 8 olgu, Lundgren ve ark. (6) 2180 bronkoskopide 9 olgu, Sen ve ark. (16) 1500 bronkoskopide 2 olgu bildir-mifllerdir. Ülkemizden Baran ve ark. (9) 20000 bronkoskopide 2, Sevim ve ark. (17) 19000 bronkoskopide 2 TO olgusu saptam›fllard›r. Hastanemizde 25 y›ll›k süreçte 30000’in üze-rinde bronkoskopi yap›lm›fl olup 5 olguda TO’ya rastlanm›flt›r.
Sonuç olarak TO nadir görülen bir durum-dur ve öksürük etyolojisini araflt›r›ken ay›-r›c› tan›lar aras›nda düflünülmeli ve FOB’nin önemi gözard› edilmemelidir.
KAYNAKLAR
of tracheob ronchopathia osteochondroplastica. J Comput Assist Tomog 1997; 21: 418-20
4. Sakula A. Tracheobronchopathia osteoplastica. It’s relationship to primary amyloidosis. Thorax 1968; 23: 105-10.
5. Hodges MK, Israel E. Tracheobronchopathia osteochondroplastica presenting as right middle lobe collapse; diagnosis by bronchoscopy and computerized tomography. Chest 1988; 94: 842-4.
1. Leske V, Lazor R, Coetmeur D, et al. Tracheo-bronchopathia osteochondroplastica: A study of 41 patients. Medicine (Baltimore) 2001; 80: 378-90.
2. Karl›kaya C, Yüksel M, K›l›çl› S, Candan L. Tracheobronchopathia osteochondroplastica. Respirology 2000; 5: 377-80.
3. Mariotta S, Pallone G, Pedicelli G, Bisetti A. Spiral CT and endoscopic findings in a case
14. Mathlouthi A, Ben RC, Ben M, et al. Tracheo-bronchopathia osteochondroplastica: Personal observation and review of the literature. Rev Pneumol Clin 1993; 49: 156-62.
15. Rodriguez EP, Nunez N, Alvarado C, et al. Diagnosis of Tracheobronchopathia osteo-chondroplastica. Chest 1990; 97: 763. 16. Sen RP, Walsh TE. Fiberoptic bronchoscopy
for refractory cough. Chest 1991; 99: 33-5. 17. Sevim T, Ataç G, Horzum G, et al.
Tracheo-brochopathia osteochondroplastica: A case report. Turkish Respiratory Journal 2002; 3 (2): 72-5.
6. Lundgren R, Stjenb erg NL. Tracheobronchopathia osteochondroplastica: a clinical bronchoscopic and spirometric study. Chest 1981; 80: 706-9. 7. Martin CJ. Tracheobronchopathia osteochondro-plastica. Arch Otolaryngol 1974; 100: 290-3. 8. Çelik G, Kumbasar ÖÖ, Ülger F ve ark. Trakeo-bronkopati osteokondroplastika. Toraks Dergisi 2002; 3(2): 200-3.
9. Baran A, Göngör S, Ünver E Y›lmaz A. Trakeo-bronkopatia osteokondroplastika. Bir olgu nedeniyle. Tüb erküloz ve Toraks dergisi 2004; 52(2): 183-5.
10. Kart L, Kiraz K, Büyüko¤lan H, Özemsi M, fientürk Z, Gülmez ‹, Demir R, Oymak FS. Tracheobronchopathia osteochondroplastica: two cases and review of literature. Tüberküloz ve Toraks Dergisi 2004; 52(3): 268-71. 11. Birzgalis AR, Farrington WT, O’keefe L, Shaw
J. Localised tracheobronchopathia Osteo-chondroplastica of the subglottis. J Laryngol Otol 1993; 107: 352-3.
12. Pounder DS, Pieterse AS. Tracheopathia osteo-plastica: a study of the minimal lesion. J Pathol 1982; 138: 235-9.
13. Prakash UBS. Uncommon causes of cough. ACCP evidence-based clinical practice guidelines. Chest 2006; 129: 206-19.
Yaz›flma Adresi:
Dr. Gülru POLAT
‹zmir Dr Suat Seren Gö¤üs hastal›klar› ve Cerrahisi E¤itim ve Araflt›rma Hastanesi Yeniflehir / ‹ZM‹R Tel : 0 232 433 33 33/2378 Faks: 0 232 458 72 62 e-posta: [email protected] TRAKEOBRONKOPAT‹ OSTEOKONDROPLAST‹KA 82
