A
All››nndd››¤¤›› TTaarriihh:: 04.09.2002 KKaabbuull TTaarriihhii:: 24.12.2002 Y
Yaazz››flflmmaa AAddrreessii:: Doç.Dr. Mehmet Karakafl, Çukurova Üniversitesi T›p Fakültesi Dermatoloji AD, 01330 Balcal›/Adana Tel: (322) 338 64 26, Fax: (322) 338 66 56, E-mail: cudermadana@hotmail.com
ABH oral mukozada geliflen hemorajik bül-lerle karakterize selim, akut bir tablodur. Lez-yonlar genellikle tekrarlay›c› karekterde olup skar b›rakmadan iyileflirler1
. Selim bir hastal›k olmas›na ra¤men hava yolunda akut obst-rüksiyona yol açabilmesi ve oral mukozadaki çok say›da lezyonu taklit edebilmesi nede-niyle önemli oldu¤unu düflündü¤ümüz ABH’l› iki olgunun klinik özellikleri sunuldu.
Olgular
0lgu 1. 78 yafl›nda erkek, a¤z›n›n içinde 3 ayd›r tekrarlayan a¤r›s›z hemorajik büller
flikayetiyle klini¤imize baflvurdu. Lezyonlar s›cak içeceklerden sonra a¤›z içinde ani-den bafllay›p birkaç saat içinde rüptüre olup kendili¤inden iyilefliyormufl. Özgeçmi-flinde kronik obstrüktif akci¤er hastal›¤›, hi-pertansiyon ve aterosklerotik kalp hastal›¤› oldu¤u ö¤renildi. Bu hastal›klar› için dok-sazosin, dipiridamol, terbutalin ve ipratro-pium bromide ve salbutamol inhaler kullan-maktayd›. Dermatolojik muayenede sert ve yumuflak dama¤›n birleflme yerinde 1x3 cm boyutunda gevflek görünümlü hemora-jik bül saptand› (fiekil 1). Nikolsky negatif idi. Laboratuar incelemesinde hiperglisemi
Anjina Bülloza Hemorajikal› ‹ki Olgu
Mehmet Karakafl*, Ayfle Akman*, Murat Durdu*, Ayd›n Yücel*, Mete Baba**
Seydo Homan*, Y. Gül Denli*, Hamdi R. Memiflo¤lu*
* Çukurova Üniversitesi T›p Fakültesi Dermatoloji Anabilim Dal›
** Baflkent Üniversitesi T›p Fakültesi Adana Hastanesi Dermatoloji Anabilim Dal›
Özet
Anjina bülloza hemorajika (ABH) oral mukozada geliflen hemorajik büllerle karakterize selim, akut bir tablo-dur. Lezyonlar genellikle tekrarlay›c› karekterde olup skar b›rakmadan iyileflirler. ABH genellikle orta yafl veya yafll› hastalarda görülen bir hastal›kt›r. Oluflumunda birçok faktör sorumlu tutulmaktad›r, ancak travman›n te-mel provake edici faktör oldu¤u ve uzun süre inhaler steroid kullan›m›n›n hastal›¤› olumsuz yönde etkiledi¤i düflünülmektedir. Biz kronik obstrüktif akci¤er hastal›¤›na sahip rekürran oral hemorajik bülleri olan iki hasta sunuyoruz: Hipertansiyonu, aterosklerotik kalp hastal›¤› ve hiperglisemisi olan 78 yafl›nda bir erkek hasta ve alt› y›ld›r inhaler steroid kullanan 40 yafl›nda erkek hasta. Selim olan bu hastal›k hava yolunda akut obstrüksi-yonla sonuçlanabilmektedir. Bu nedenle dermatologlar ABH’dan haberdar olmal›d›r.
Anahtar Kelimeler: Oral, hemorajik, bül
Karakafl M, Akman A, Durdu M, Yücel A, Baba M, Homan S, Denli YG, Memiflo¤lu HR. Anjina bülloza hemo-rajikal› iki olgu. TÜRKDERM 2004; 38: 75-77
Summary
ABH is a benign phenomenon that is characterized by acute blood-filled blisters of the oral mucosa. The le-sions are usually recurrent, that heal without scarring. ABH is predominantly a localized disorder of middle-aged or elderly patients. The cause may be a multifactorial phenomena, but trauma seems to be the major provoking factor and long term use of steroid inhalers has also been implicated in the disease. We report two patients with recurrent oral blood blisters, who have chronic obstructive airway disease. A 78-year-old male patient has also hypertension, atherosclerotic heart disease and hyperglycemia. A 40-year-old male ot-her patient has used steroid inhalers for 6 years. Although this is a benign condition, it may result in acute airway obstruction. Therefore dermatologists should be aware of ABH.
Key Words: Oral, haemorrhagic, blister
Karakafl M, Akman A, Durdu M, Yücel A, Baba M, Homan S, Denli YG, Memiflo¤lu HR. Angina bullosa ha-emorrhagica-a report of two cases. TÜRKDERM 2004; 38: 75-77
T Ü R K D E R M
Olgu Bildirisi
Case Report
d›fl›nda bir anormallik saptanmad›. Hastaya gentian-violet %0.5 solüsyon ile atuflman önerildi, sert ve s›-cak yiyecekler yasakland› ve olas› ani hava yolu t›-kanmas›na karfl› uyar›ld›. Mevcut lezyon 7 gün içeri-sinde skars›z iyileflti.
K›rk yafl›nda erkek 2. olgu ise 1 y›ld›r dilin lateralinde tekrarlay›c› karakterde hemorajik büller nedeniyle kli-ni¤imize baflvurdu. Lezyonlar›n sert g›dalar yenildik-ten sonra geliflti¤ini ifade eden hasta 6 y›ld›r ast›m nedeniyle inhaler steroid kullan›yordu. Bize baflvur-du¤u s›rada butenosid ve salbutamol inhaler kullan-maktayd›. Dermatolojik muayenesinde: dilin sol late-ralinde ve alt›nda hemorajik de¤iflik büyüklüklerde gergin görünümlü 4 adet bül saptand› (fiekil 2). Ni-kolsky fenomeni negatif olan hastan›n laboratuar muayenesinde patoloji saptanmad›. Hastaya anti-septik solüsyonlarla gargara tedavisi verildi. Lezyon-lar skar b›rakmadan 10 gün içerisinde iyileflti. Nüks-leri önlemek amac›yla steriod inhaler kullan›m›ndan hemen sonra gargara yapmas› önerildi ve olas› obst-rüksiyona karfl› uyar›ld›.
Tart›flma
ABH, ilk olarak 1933 y›l›nda dikkati çekmifl ve “trav-matik oral hemophylctenosis” veya “rekürren oral hemophylctenosis” olarak isimlendirilmifltir. Badham ise 1967’de hastalar›nda oral ve orofarengeal mu-kozada akut geliflimli hemorajik bülleri
gözlemledi-¤inde bu tabloyu ABH olarak tan›mlanm›flt›r1. Yine
Badham, büllerin sadece oral mukozada de¤il ante-rior faucial pilli, epiglottis, arytenoids, özofagusun farangeal duvar› gibi oral mukozaya komflu
bölgeler-de bölgeler-de görülebilece¤ini belirtmifltir2,3. Kirtschig ve
Happle ise büllerin a¤r›s›z olmas› nedeni ile bu tab-lonun ABH diye isimlendirilmesinin do¤ru olmad›¤›n› ifade etmifllerdir4
.
Her iki cinsiyeti eflit oranda etkileyen ABH,
genellik-le orta ve igenellik-leri yafllarda görülmektedir2,3. ABH’a kan
diskrazileri ve immünopatojenik hastal›klar efllik
et-memektedir1,3,5. Oral mukozan›n herhangi bir yerinde
geliflebilen gevflek veya gergin, a¤r›s›z hemorajik büller genellikle rekürran karekterde olup birkaç günde skar b›rakmadan iyileflmektedir.
Bu tablonun etyopatogenezi henüz tam olarak anla-fl›lamam›flt›r. ABH’li hastalarda genellikle glukoz
me-tabolizma bozuklu¤u5
, inhaler steroid kullan›m›6-8
öy-küsü al›nmakta ve lezyonlar endoskopi, entübasyon, ekstübasyon, dental ifllemler gibi travmatik
giriflimle-ri takip etmektedir9-10. Hiperglisemi ve steroid
kullan›-m›na sekonder kollajen yap›m›n›n azalmas› ve epitel-yal atrofinin geliflmesini takiben çeflitli travmalar›n
tetikleyici faktör oldu¤u düflünülmektedir1. Birinci
ol-gumuzda kronik obstrüktif akci¤er hastal›¤›, hiper-tansiyon, aterosklerotik kalp hastal›¤› ve hiperglise-mi vard›, ikinci olgu ise ast›m bronfliale nedeniyle 6 y›ld›r inhaler steroid kullanmaktayd›. Olgular›m›zda inhaler steroidin yan›s›ra di¤er hastal›klar›nda stro-ma ve kapiller dastro-marlarda anorstro-malliklere neden ola-rak sert ve s›cak yiyecek ve içecekler gibi minör travma sonras›nda frajil mukozada hemorajik büllerin olufltu¤unu düflünmekteyiz.
Histolojik olarak intakt subepitelyal bül ya da lamina propriyadan subepitelyal ayr›flma, eritrosit
ekstrava-T Ü R K D E R M
2004; 38: (1)
76
fi
zasyonu görülmektedir. Bizim olgular›m›z lezyonlar›n k›sa sürede rüptüre olup iyileflmesi nedeniyle biyop-siyi kabul etmedikleri için histolojik de¤erlendirilme yap›lamad›.
Ay›r›c› tan›da pemfigus vulgaris, büllöz pemfigoid, epidermolizis bülloza, lineer IgA hastal›¤›, dermatitis
herpetiformis, amiloidozis düflünülmelidir1,3,6
. Bu has-tal›klarda lezyonlar kroniktir ve sistemik bulgular mevcuttur. Olgular›m›zda ise lezyonlar 1 hafta içinde skar b›rakmadan iyileflmekteydi, baflka cilt bulgusu ve bilinen hastal›klar› d›fl›nda klinik ve laboratuar ola-rak amiloidozis düflünülmedi. Biyopsi yap›lamad› an-cak al›nan serum örne¤inde çal›fl›lan indirekt immü-nofloresan incelemede herhangi bir immunoreaktan depolanmas› saptanmad›. Yine tam kan say›m›, ka-nama, p›ht›laflma zaman› normal olan olgular›m›zda klinik ve laboratuar olarak trombositopenili hastalar-daki benzer lezyonlardan ay›r›c› tan›s› yap›ld›. Lez-yonlar›n travma ile tekrarlay›p kendili¤inden iyileflme-si ve di¤er hastal›klardan klinik ve laboratuar olarak ay›rt edilen olgular›m›za ABH tan›s› konuldu. Tedavisi semptomatik olan bu antitenin ani hava yo-lu obstrüksiyonu ve ölüme yol açabilmesi nedeniyle hasta bilgilendirilmelidir. E¤er herhangi bir nedenle genel anestezi alacaksa anesteziyologa, cerraha en-tübasyon veya eksen-tübasyon gibi ifllemlerden sonra olay›n tekrarlayabilece¤i bildirilmelidir. Sekonder en-feksiyonlardan korumak için klorheksidinli gargara-lar, antiinflamatuar özelli¤inden dolay› benzidamin hidrokloridli gargaralar, özellikle de inhaler ajan kul-lan›m›ndan sonra su ile gargara önerilebilmektedir. Askorbic acid/sitroflavonoid günde 200 mg ile
re-kürrensleri önlemede faydal› olabilmektedir8.
Olgula-r›m›za tedavide gentian-violet %0.5 solüsyon ile atuflman ve inhaler uygulamas›ndan sonra su ile gargara yapmas› önerildi, sert yiyecek, s›cak içecek-ler yasakland›, olas› hava yolu obstrüksiyonuna karfl› uyar›ld›. Lezyonlar› iz b›rakmadan iyileflti, 2 y›ll›k ta-kiplerde sadece 2. olguda bir kez rekürrens görüldü. Az rastlanan, rekürrens gösteren ve ani ölüme ne-den olabilen bu antiteye dermatologlar›n dikkatini çekmek amac›yla iki olguyu bilgilerinize sunmay› uy-gun bulduk.
Kaynaklar
1. Grinspan D, Abulafia J, Lanfranchi H: Angina bullosa he-morrhagica. Int J Dermatol 1999; 38: 525-8.
2. Deblauwe BM , van der Waal I: Blood blisters of the oral mucosa. J Am Acad Dermatol 1994; 31: 341-4. 3. Stephhenson P, Slamey P-J, Scully C et al: Angina
bul-losa haemorrhagica: clinical and laboratory features in 30 patients. Oral Surg 1987; 63: 560-5.
4. Kirtschig G, Happle R: Stomatopompholyx hemorrhagi-ca. J Am Acad Dermatol 1994; 31(5): 804-5.
5. De las Heras ME, Moreno R, Nunez M et al: Angina bul-losa hemorrhagica. J Dermatol 1996; 23: 507-9. 6. Higgins EM, du Vivier AW: Angina bullosa
haemorrhagi-ca-a possible relation to steroid inhalers. Clin Exp Der-matol 1991; 16: 244-6.
7. High AS, Main DM: Angina bullosa haemorrhagica: a complication of long-term steroid inhaler use. Br Dent J 1988; 165(10): 357.
8. Guillot B: Skin reactions to inhaled corticosteroids. Cli-nical aspects, incidence, avoidance, and manangement. Am J Clin Dermatol 2000; 1(2): 107-11.
9. Curran AE, Riwes RW: Angina bullosa haemorrhagica an unusual problem following peridontal therapy. J Peri-dontal 2000; 71(11): 1770-3.
10. O’Riordan BC: Oral blood blisters in angina bullosa ha-emorrhagica secondary to travma of eating and dental injection. Br Dent J 1989; 166(1): 7.
