ANJioLENFOio
HiPERPLAZi (KiMURA HASTALIGI) OLGU SUNUMU
ANGIOL YMPHOID
HYPERPLASIA:
CASE REPORT
Etem BE~KONAKLI.Erhan CO~AN. Hakan SEC;:KiN,Yildlz YALC;:INLAR,Fehmi AKSOY, Ankara Numune Hastanesi 11.Noro~irurji Klinigi (EB. EC. HSYY) ve patoloji Lab. (FA) Turk Noro~irurji Dergisi 2: H-75. 1991
. 6ZET: EozinoEiliile birlikte anjiolenfoid
hiperp-lazi (Kimura HastalIgl), slkllkla gene; eri~kinlerde go-rulen, nadir, benign vaskiiler tomiirlerdendir. Ba~ ve boyun bolgesi slk tutulur. Genellikle subkiitan ola-rak goriilmesine ragmen. klinigimizde takip ve teda-vi edilen vakada skalp aItmdan perikraniuma kadar ula~tJffive birlikte frontal kemikte kranium ir;inedog-TU hiperostoz oldugu goriildii. Makalede, vaka lite-rawr bilgileri ile birlikte tartJ~llml~tlr.
Anahtar Kelimeler: Kimura HastalIgl, Skalp, Bil-gisayarlI tomograEi, Anjiolenfoid hiperplazi.
GiRi~
Anjiolenfoid hiperplazi. ilk olarak 1948Yllmda Ki-mura ve arkada~lan tarafmdan tammlanml~tlr. Ba~ ve boyun bolgesinde slk gorulen bu benign vaskuler llimor uzun Ylllar Kimura Hastahgl adlyla isimlendi-rilmi~tir (14).Lezyon ba~ ve boyun bolgesinde slk go-rulmesine kar~m, son Ylllarda vucudun diger klslm-lannda da goruldugune dair raporlar yazllml~tlr (6.7.8.19,21.22.25.26,29).Literallirde benzer bulgular, bir~ok degi~ik ad altmda yaYlmlanml~nr. isimlendir-me konusu hala tartI~mahdlr (3,5.12.13.14.15.18,22,23, 28.30.31). Ba~bolgesinde yerle~im yeri skalp ve sub-kutandlr. Vakalar genellikle uzak doguda ya~ayanlar veya orad a bir sure bulunmu~larda gorulmektedir. Son Ylllarda etyoloji. tam teknikleri ve tedavi yollan ile ilgili ~ah~malar yapllml~tlr (6,8,,10.11.16.19,20,23).
Klinigimizde takip ve tedavi edilen bir vaka dola-YlSlile, noro~irurji literallirunde nadir rastlanan bu hastahk, skalp ve ekstrakranial kitle aymo tamsm-da du~unulebilecegi i~in sunulmu~tur.
OLGU SOLUNUMU
M.A. 28 ya~mda erkek. Sol fronto-temporal bol-gede ciltaln kitle ~ikayeti ile ba~vuran hasta. skalp kit-lesi on tamsl ile yatmldl. Kitlenin 8 ay once fark edildigi ve zamanla buyudugu ogrenildi. Oz ve soy ge~mi~inde ozellik yoktu.
Hastanm sistemik ve norolojik muayenesi normal bulundu. Biokimyasal tetkiklerinde %6 eozinofili tes-pit edildi. Lokal olarak sol zigoma uzerinde fronto-temporal alana uzanan 6x8 cm boyutlu ciltaltl immo-bil kitle tespit edildi.
SUMMARY: Angiolymphoid hyperplasia with eo-sinophilia (Kimura Disease) is a rare benign vascular tumor affecting prindpally the head an neck region of young adults. Although the nodules lie mainly in the subcutis, the patient's lesion extended from sub-cutis to deeply into the temporal muscle and peric-ranium. There is also hyperostosis of the frontal bone into the cranial cavity. In this paper, clinical and ra-diological Eindings are described and literature re-viewed.
Key Words: Kimura Disease, Scalp, Computed to-mography. Angiolymphoid hyperplasia.
Direkt kafa grafilerinde sol frontal dansite artlml goruldu. 5 ay once ~ektirmi~ oldugu bilgisayarh to-mografide (CT)sol temporo-frontal ciltaltl kitle ve sol frontal kemikte intrakranial kaviteye dogru hiperos-toz mevcuttu (~ekil-1).
~ekil I , BBT'de ciltaltl kitle ve frontal hiperoztozis goriiniimii
~ekiJ 2 A ve B: ~i~kin endotel hiicreleriyle d6~eli damar yapllar( HExIOO)-(HEx200).
Sol karotid anjiografi normal degerlendirildi. Hasta MaYls 1990tarihinde opere edildi. Kitlenin oltaltmdan temporal kaSl ge~erek perikraniuma ka-dar uzandlgl goriildii. Frozen malign olarak bildiril-di. Kitlenin zigoma altI klsml hari~ rezeke edilbildiril-di. Frontal kemikten duraya kadar biopsi ahlllP. operas-yona son verildi.
Histopatolojik degerlendirilmesinde doku kesitlerin-de fibrokollojenize bag dokusu ile aynlml~. lobiiler ya-Plda lezyonun ve lezyon i~de yuvarlak-oval nukleuslu. eozinofilik sitoplazmah epiteloid goriiniimde endotel hiiaeleri ile do~eli ~ok saYldl damar yaprlan izlendigi bildirildi. Bu damar yaprlannm ~evresinde mononiik-leer iltihabi hiiaeler. plazma hiiae1eri. seyrek eoziofil-ler, germinal merkezleri belirgin lenfoid follikiillerin yaygm bulundugu ve sonu~ patolojinin Anjiolenfoid Hiperplazi (Kimura Hastahgr) oldugu rapor edildi (~ekil-2Ave 2B).Kemik biopsisi normaldi.
Hastaya postoperatif yapllan ultrasonografide sol parotis yiizeysellobda da 1-1.5 an lik multipl nodiil-ler bulundu. Hasta ek tedavi verilmeden taburcu edil-di. Kontrollerde operasyon yerinde niiks goriilmeedil-di. Ancak kontrol ultrasonografide parotis iizeri nodiil-lerin 3. ayda kayboldugu, 6. ayda ise bir miktar bii-yiiyerek devam ettigi goriildii. Hasta ek miidahale yapllmadan halen takip edilmektedir.
74
TARTI~MA
Eozinofili ile birlikte anjiolenfoid hiperplazi, ba~ ve boyun bolgesinde subkiitan nodiillerle karakteri-ze nadir goriilen benign vaskiiler bir tiimordiir (5.18.22,29). Ba~ve boyun dl~mda ekstremite ve yu-mu~ak dokularda daha az slkhkla bulunmaktadlr (7,8.18.22,24.25).Ozellikle bobrek hastahklanyla bir-likte bazl vakalar da bildirilmi~tir (8.15.19.21.29).
Hastahk ilk olarak Kimura ve arkada~lannca ta-lllmlanml~tIr (14).0zamandan beri aYlll klinik bul-gulan i~eren. vakalar degi~ik isimler altmda yaYlmlanml~tIr. 1969 Ylhnda Wells ve Whimster ilk olarak Subcutanous Angiolymphoid Hyperplasia with Eosinophilia terimini kullanml~tIr (28).
Vakalarda hemen hemen benzer bulgular bulun-dugu iQn, iki terimin farkh hastahklan ml talllmladl-gl, yoksa aYlll hastahgm farkh isimlendirilmesi mi oldugu tartl~mahdlr (1.2.3.4.5.9.12.13.15.17.18.22.23, 28.30.31).
Ancak benzerliklerin daha fazla olmasl nedeniy-le ~ogu vakada birlikte allllmaktadn.
Hastahk genellikle gen~ eri~kinde ons aymml 01-madan. ba~ ve boyunda slk olmak iizere subkiitan. daha az olarak ekstremite ve yumu~ak dokularda da goriilmektedir. Vaka benign olmasma ragmen, aktif
faz slrasmda yanhi? olarak anjiosarkom tamsl alabil-mektedir (28).
Vakamlzda lezyon dltaltmdan fasia ve kasl ge\e-rek periosta kadar uzanmaktaydl. Lezyon bir veya da-ha fazla nodiil i\erebilir ve boyutlan 1-10 cm araSl olabilir. <;ogu vakada kan eozinofilisi d1i?mda siste-mik bulgu yoktur. Vakamlzda da %6 eozinofili mev-cuttu (Normali %1-3).Ancak vakadaki frontal kemik hiperostozu (biopsi normal kemik dokusu) unilateral hiperostozis frontalis interna olarak degerlendiril-mii?tir.
Son Yl11ardayapIlan irnmiin \ahi?malannda IgE ve mast hiicreleri arai?tInlmli?,lezyonlarda yiiksek oran-larda bulunmui?tur. Eozinofili, IgE artmasl, vakalann uzak dogu ki:ikenli olmasl nedeniyle allerjik-immiin hastahk, insekt sokmasl, parazit enfestasyonu arai?tI-nlm1i?kesin sonu\ bulunamamli?tIr (6,9.10.15.16.18,26).
Tedavide cerrahi eksizyon, radyoterapi. steroid ve-ya bunlann kombinasyonu kullamlmaktadlr. Nadi-ren spontan iyilei?me gi:iriilmiii?tiir (7,9.lU8,20,2I, 22,24,25,28,29).
Sunulan vakada sadece cerrahi eksizyon uygulan-m1i?ve ek tedavi verilmeden kalan lezyonlann 3. ay kontrollerinde kayboldugu. 6. ay kontroliinde ise, pa-rotis iizeri niiks oldugu gi:iriilmiii?tiir.Ancak miida-halesiz takibine devam edilmektedir.
YaZl~ma Adresi: Dr. Etem BEi?KONAKLI
Numune Hastanesi n.N6ro~irurji Klinigi Tel: 310 30 30I505 ANKARA
KAYNAKLAR
1. AI'Jitawi S, Oumeish aY: Angiolymphoid hyperplasia with tis-sue eosinophilia. Int J DermatoI28:114-1I8. 1989
2. Chan JK. Hui PK, Ng cs et al: Epitheloid Haemangioma and Ki-mura Disease in Chinese. Histopathology 15:557-74. 1989 3. Dannekar C. Pilacquadio D. Willoughby CB, Goltz RW:
Histi-ocytoid Hemangioma. J Am Acad Dermatol 21:404-409, 1989 4. Eady RAJ, Wilson-Jones E: Pseudo Pyogenic Granuloma: Enz-yme Histochemical and ultrastructural study. Human Pathol 8(6):653-668. 1977
5. Enzinger FM, Weiss SW: Soft tissue tumors. Toronto: The C.V. Mosby Co. 1988 pp 502-507
6. Hallam LA. Mc Kinley GA. Wright AM: Angiolymhoid hyerpla-sia with eosinophilia: possible aetiological role for immunisati-on. J Clin Pathol 42 :944-949. 1989
7. Hazen PG. Carney CF. Evangelista E: Angiolymphoid hyperpla-sia with eosinophilia. Cutis 44:147-150, 1989
8. Horie S, Ishiyama T. Sugimoto M et al: Eosinopilic Iymphofolli-culosis (Kimura's Disease) complicated with aortitis syndrome. Rinsho Ketsueki 30:396-9. 1989
9. Hui PK. Chan JK.Ng CS et at Lymphadenopathy of Kimura Di-sease. Am J Surg Patholl3:l77-86. 1989
10. Isoda M: Eosinophilic chemotactic factor in tumor tissue from a patient with Kimura's Disease. Br J DermatoI118:599-603. 1988 11. Itami J. Arimuzu N, Miyoshi T et al: Radiaiton Therapy in
Ki-mura's Disease. Actaoncol 28:511-4, 1989
12. Kandil E: Dermal angiolymhoid hyperplasia with eosionophi-lia versus pseudopyogenic granuloma. Br Dermatol 83:405-8. 1970
B.Kawada A. Takahashi H. Anzai T: Eosinophilic Iymphofollicu-losis of the skin. Jpn J Dermatol 76:61-72. 1965
14. Kimura T, Yoshimura S. ishikawa E: Unusual granulation com-bined with hyperplastic change of Iymhotic tissue: Trans Soc Pathol Jpn 37:179-80. 1948
15. Kuo TT. shih LY. Chan HL: Kimura's disease involvement of regional lymph nodes and distinction from angiolymphoid hyperplasia with eosinophilia: Am J Surg Pathol12: 843-54, 1988 16. Masuda A. Kazajima T. Mori N, aka K: Immunohistochemical
study of low affinity Fc receptor for IgE in reactive and neop-lastic follicles: clin Immunopathol 53:309-20. 1989
17. Mehregan AH. Shapiro L: Angiolmyphoid hyperplasia with eo-sinophilia. Arch DermatolI03:50-57. 1971
18. Moesner J. Pallasen R, Sorensen B: Angiolmyhoid hyperplasia with eosinophilia. Arch DermatoI117:650-3. 1981
19. Motsumoto K. Katayama H. Hatano M: Minimal-change neph-rotic syndrome associated with subcutaneous eosinophilic lymphoid granuloma (Kimura's Disease): Nephron 49:251-4.1988 20. Pettinato G. Insabato L. De Chiara A. et al: Fine needle
aspirati-on cytology of angiolymphoid hyperplasia with eosinophilia: Diag Cytopathol 5:88-94. 1989
21. Qunibi WY, AI-Sibai MB. Akhtar M: Mesangio-proliferative glo-merulonephritis associated with Kimura's Disease. Clin Neph-rol 30:111-14, 1988
22. Reed RJ. Terazakis N: Subcutaneous angioblastic lymphoid hyperplasia with eosinophilia. Cancer 29:489-97. 1972 23. Rosai S. Gold J. Landy R: The histiocytoid hemangiomas.
Hu-man PathollO:707-30. 1979
24. Ruckenstein MS. Birt BD. Grus JS: Angiolymphoid hyperplasia with eosinophilia: Otolaryngol 18:236-40. 1989
25. Sherer SB. Custer PL, Smith ME: Angiolymphoid hyperplasia with eosinophilia of the orbit associated with obstructive air-way disease: Am J OphtalmolI08:167-9, 1989
26. Smith DL. Kincaid MC. Nicolitz E: Angiolymphoid hyperplasia with eosinophilia (Kimura's Disease) of the orbit. Arch Ophtal-mol 106:793-5. 1988
27. Smith JR. Hadgis C. van Hassel A: CT of Kimura's Disease AJNR 10:543-6. 1989
28. Welles Gc. Whiinster IW: Subcutaneous angiolymphoid hyperp-lasia with eosinophilia. Br J Dermatol 81:1-15, 1969 29. Whelan TV. Maher JF, Kragel P et aL Nephrotic syndrome
as-sociated with Kimura's Disease. Am J Kidney Dis. 11:353-6,1988 30. Wilson-Jones E, Bleehen SS: Pseudo or atypical pyogenic
gra-nuloma: Br J Dermatol 81:804-816. 1969
31. Winer LH. Levin GH: Acquired vascular tumours of the skin in the adult: Arch Derm 79:17-31. 1959
