A
All››nndd››¤¤›› TTaarriihh:: 10.05.2002 KKaabbuull TTaarriihhii:: 03.03.2003 Y
Yaazz››flflmmaa AAddrreessii:: Yrd.Doç.Dr. Ali Haydar Parlak, Abant ‹zzet Baysal Üniv. Düzce T›p Fak. Dermatoloji AD, Konuralp/Düzce Tel: 0 (380) 541 41 07, Fax: 0 (380) 541 42 13, E-mail: [email protected]
Basiller anjiomatozis (BA), ilk kez 1983 y›-l›nda Stoler ve ark. taraf›ndan tan›mlanan1 ve klinik olarak piyojenik granülom benzeri papüller, subkutan yerleflimli nodüller ve/veya plak tipinde lezyonlar ile karakteri-ze vasküler proliferatif bir hastal›kt›r2-4. Et-ken Bartonella cinsinden Bartonella hense-lae veya Bartonella quintana adl› bakteriler-dir2-5. Kediler bu bakteri türlerinin do¤al re-zervuarlar›d›r ve BA’li hastalarda genellikle kedi ile temas öyküsü bulunmaktad›r2-4, 6.
BA, baflta HIV ile infekte kiflilerde olmak üzere çeflitli nedenlerle immün sistemin bask›land›¤› durumlarda geliflmektedir2-7
. Bununla beraber BA’in immünolojik yön-den sa¤lam kiflilerde görüldü¤üne dair az say›da bildiri mevcuttur4
.
Bu makalede, baflta HIV infeksiyonu olmak üzere immün yetmezli¤e neden olabilecek herhangi bir patoloji tespit edilemeyen ve kedilerle temas öyküsü olmayan BA’li olgu, literatür bilgileri gözden geçirilerek sunul-maktad›r.
Olgu
Yirmi üç yafl›nda bir erkek olgu, sa¤ ayak bile¤i bölgesinde 6 ay önce mor renkli kü-çük bir kabar›kl›k fleklinde bafllay›p, daha sonra hafif büyüyüp say›ca artan lezyonlar nedeniyle poliklini¤imize baflvurdu. Hastan›n öyküsünde, flikayetlerini önceleri önemsemedi¤ini fakat giderek lezyon say›-s›n›n artmas› ve kas›¤›nda beze oluflmas›
HIV Seronegatif Bir Olguda
Geliflen Basiller Anjiomatozis
‹lker Aydo¤an*, Ali Haydar Parlak*, Murat Alper**, K. Aylin Aksoy**
* Abant ‹zzet Baysal Üniversitesi Düzce T›p Fakültesi Dermatoloji Anabilim Dal› ** Abant ‹zzet Baysal Üniversitesi Düzce T›p Fakültesi Patoloji Anabilim Dal› Özet
Basiller anjiomatozis, genellikle kedilerle temas öyküsü olan immün yetmezlikli kiflilerde geliflen, nadir görü-len bir infeksiyon hastal›¤›d›r. Anjiomatöz deri lezyonlar› ile karakterize bu tabloda sistemik tutulum bulunabi-lir. Hastal›¤›n immünolojik yönden sa¤lam kiflilerde görüldü¤üne dair az say›da bildiri mevcuttur. Bu makale-de immün yetmezli¤i ve kedilerle temas öyküsü bulunmayan, histopatolojik kesitlermakale-de retikülin gümüfl boya-mas›yla basiller gösterilerek basiller anjiomatozis tan›s› alan 23 yafl›ndaki bir erkek hasta sunulmufltur. Anahtar Kelimeler: Basiller anjiomatozis, epiteloid anjiomatozis, sa¤l›kl› eriflkin, HIV seronegatif
Aydo¤an ‹, Parlak AH, Alper M, Aksoy KA. HIV seronegatif bir olguda geliflen basiller anjiomatozis. TÜRK-DERM 2004; 38: 71-74
Summary
Bacillary angiomatosis is a rare infectious disease usually occuring in immunodeficient patients with a his-tory of contact with cats. It is characterized by cutaneous angiomatous lesions and systemic involvement may occur. There are only a few case reports about bacillary angiomatosis in immunocompetent individuals. We report a 23-year-old immunocompetent man without history of contact with cats, whose diagnose was based on the demonstration of bacilli in histopathological sections stained with the reticulin silver dye. Key Words: Bacillary angiomatosis, epithelioid angiomatosis, immunocompetent, HIV seronegative
Aydo¤an ‹, Parlak AH, Alper M, Aksoy KA. Bacillary angiomatosis in an HIV seronegative patient. TÜRK-DERM 2004; 38: 71-74
T Ü R K D E R M
Olgu Bildirisi
Case Report
nedeni ile yaklafl›k 1 ay önce doktora baflvurdu¤unu ve ad›n› hat›rlayamad›¤›, 14 gün süren, bir antibiyo-terapi kulland›¤›n› ancak fayda göremedi¤ini belirt-mekteydi. Kediler ile direkt temas öyküsü bulunma-yan hastada, efllik eden baflka herhangi bir sistemik hastal›k bulunmamaktayd›. Özgeçmifl, soygeçmifl, sistem sorgulamas› ve fizik muayenesinde harhangi bir patolojik bulguya rastlanmad›. Dermatolojik mu-ayenede; sa¤ ayak bile¤inde, iç malleol üzerinde grup oluflturmufl, morumsu-k›rm›z› renkte, baz›lar›n›n üzeri ekskorye, 0,3-1 cm çaplar›nda 3-4 adet anji-omatöz papüler lezyon saptand› (fiekil 1). Sa¤ ingu-inal bölgede, orta sertlikte, mobil, 1x1.5 cm çap›nda 4 adet lenfadenopati tespit edildi. Saç, difl, t›rnak ve oral mukoza muayenelerinde herhangi bir patoloji saptanmad›.
Yap›lan tetkiklerde tam kan say›m›, eritrosit sedi-mentasyon h›z›, periferik yayma, karaci¤er ve böbrek fonksiyon testleri, abdominopelvik ultrasonografi ve PA akci¤er grafileri normal olarak bulundu. Hepatit belirteçleri, anti-HIV ve VDRL tetkikleri negatif idi. Alt› ay sonra tekrarlanan (ELISA yöntemi ile) anti-HIV testi negatif olarak bulundu.
Histopatolojik incelemede epitelde hiperkeratoz ve düzensiz akantoz, dermiste ödem, çok say›da endo-telleri fliflkin damar yap›s› ve perivasküler lenfosit ve nötrofil içeren infiltrasyon tespit edildi (fiekil 2). Re-tikülin gümüfl boyas› ile çok say›da ekstraselüler ba-siller dikkati çekti (fiekil 3).
Mevcut klinik ve histopatolojik bulgular› basiller anji-omatozis ile uyumlu bulunan hastaya, 2 gram/gün oral eritromisin tedavisi 6 hafta süre ile uyguland›. Üç hafta sonunda lezyonlar› tamamen iyileflen has-tan›n takip edildi¤i 7 ay süresinde rekürrens olmad›. Tart›flma
BA, esas olarak HIV infeksiyonu ile birlikte görülür ve HIV infeksiyonunda immün yetmezli¤in ilk bulgu-su olabilir2-11. Bununla birlikte kronik lenfositik
löse-mi7, sistemik steroid kullan›m›5, kemoterapi
kullan›-m›3,4,6 ya da transplantasyona ba¤l›
immünsupres-yon3ile de görülebilece¤i bildirilmifltir. Hastal›¤›n
im-münolojik yönden sa¤lam bir kiflide görüldü¤üne da-ir ilk bildda-iri 1990 y›l›nda Cockerell ve ark. taraf›ndan yap›lm›flt›r11. Bu tarihten günümüze kadar,
immüno-T Ü R K D E R M
2004; 38: (1)
72
fi
fieekkiill 11:: MMaalllleeooll üüzzeerriinnddee KKaappoossii ssaarrkkoommuu bbeennzzeerrii ppaappüülllleerr.. fi
fieekkiill 33:: ÇÇookk ssaayy››ddaa eekkssttrraasseellüülleerr bbaassiilllleerr ggöörrüüllmmeekkttee ((RReettiikküülliinn xx 11000000))..
fi
fieekkiill 22:: ÇÇookk ssaayy››ddaa eennddootteelllleerrii flfliiflflkkiinn ddaammaarr yyaapp››ss›› vvee aarra a--d
lojik yönden sa¤lam kiflilerde görülen BA’e ait çok az say›da vaka bildirisi mevcuttur. Hastam›zda ELI-SA metodu ile 6 ay aralarla 2 kez çal›fl›lan anti-HIV negatif olarak bulundu. Ayr›ca hastam›zda klinik ve-ya laboratuar olarak immünsupresyon ve-yaratabilecek herhangi bir patoloji saptanmad›. Olgumuzun immü-nolojik yönden sa¤l›kl› olmas›, BA’in immün yetmezli-¤i olmayan kiflilerde de görülebileceyetmezli-¤ini destekle-mektedir.
BA, deriyi ve iç organlar› tutabilen psödoneoplastik damar proliferasyonu ile karakterize bir hastal›kt›r. En s›k deriyi tutmakla beraber, lenfadenopati, mukoza (a¤›z, konjonktiva, solunum ve gastrointestinal) ve iç organlar›n anjiomatöz lezyonlar›, merkezi sinir sistemi, kemik ili¤i ve kemik tutulumu bildirilmifltir2,6
. Hastal›-¤›n seyrinde, atefl, halsizlik, ifltahs›zl›k, bafla¤r›s›, ök-sürük, kilo kayb› ve ishal gibi genel semptomlar görü-lebilir3
. Kutane veya subkutan yerleflebilen, soliter ve-ya multipl olabilen deri lezyonlar›, genellikle piyojenik granülom benzeri anjiomatöz papül ve nodül fleklin-de veya hiperpigmente endüre plaklar fleklinfleklin-de görü-lür8,12
. Piyojenik granülom benzeri lezyonlar, en s›k görülen klinik form olup, çaplar› 1 mm’den birkaç cm’ye kadar de¤iflebilen, yuvarlak veya oval flekilli, koyu k›rm›z› renkte, palpasyonla hassas, kolayca ka-nayabilen ve üzeri bazen hafif skuaml› olan papül ve-ya tümoral lezyonlarla karakterizedir3. BA, daha nadir
olarak Kaposi sarkomu ve papüler anjiokeratoma benzeri lezyonlar fleklinde görülebilir12,13. Olgumuzun
lezyonlar› Kaposi sarkomuna benzer papüller fleklin-deydi. ‹nguinal lenfadenopati d›fl›nda, sistemik tutulu-ma ait herhangi bir bulguya rastlantutulu-mad›.
Hastal›¤a neden olan bakteriler ilk kez 1992 y›l›nda kedilerden kültüre edilmifllerdir3. Etken Bartonella
(Rochalimaea) henselae ve Bartonella (Rochalima-ea) quintana adl› bakterilerdir3-5. Kediler bu bakteri
türlerinin do¤al rezervuarlar›d›r2-4,14. BA’li hastalar
ge-nellikle kedi beslemekte veya kedi ›s›r›¤›, yalamas› ya da t›rmalamas› gibi kedilerle temas öyküsü vermek-tedir. Bakterilerin infekte kedilerden insanlara bulafl-t›r›lmas›nda kedi pireleri, keneler, bitler, kumsal si-nekleri ve akarlar gibi vektörler de sorumlu tutulmak-tad›r3,4,14
. Hastam›zda lezyonlar›n bulundu¤u ayak bi-le¤inin, özellikle çorap giyilmedi¤i takdirde aç›kta ka-labilen ve oturulan mekanlarda kolayl›kla böcekler
taraf›ndan ›s›r›labilen bir alan oldu¤u düflünüldü¤ün-de, infekte kediden kan emerek basilleri alan bir vek-törün etkeni bulaflt›rabilece¤i düflünüldü.
BA tan›s›, basillerin histopatolojik olarak3 veya
elektron mikroskopisi ile veya mikrobiyolojik tetkik-ler (kültür, PCR, seroloji) ile gösterilmesi esas›na dayan›r. Warthin-Starry metodu ya da di¤er gümüfl boyalar› ile histopatolojik kesitlerde basillerin gös-terilmesi en kolay ve en çok kullan›lan tan› yöntemi-dir4,5,8-11,14,15. Basillerin elektron mikroskopisi ile
gös-terildi¤i vaka bildirileri de mevcuttur7,11,14. Bununla
birlikte gümüfl boyalar› ile histopatolojik kesitlerde basillerin gösterilmesinin tan› için yeterli oldu¤u be-lirtilmifltir4. Ayr›ca literatürde histopatolojik
kesitler-de Warthin-Starry metodu ile basillerin gösterildi¤i ancak elektron mikroskopik olarak baflar›s›z olunan vaka bildirileri de mevcuttur9
. Bizim olgumuzda kli-nik bulgular ve histopatolojik kesitlerde retikülin gü-müfl boyamas› ile ekstraselüler basillerin gözlenme-si BA tan›s› için yeterli idi.
BA ile en çok kar›flabilen hastal›klar›n bafl›nda piyo-jenik granülom ve Kaposi sarkomu gelmektedir8
. Özellikle piyojenik granülom, BA ile olan klinik ben-zerli¤i d›fl›nda, etyolojisinde de Bartonella’lar›n bu-lunma olas›l›¤› nedeniyle önem tafl›maktad›r16
. Bu iki hastal›k bizim de biyopsi öncesi muhtemel tan›lar›-m›z aras›nda yer almaktayd›, ancak histopatolojik ke-sitlerde retikülin gümüfl boyamas›yla basillerin gös-terilmesiyle bu tan›lar ekarte edildi. BA’in ay›r›c› tan›-s›nda düflünülmesi gereken di¤er hastal›klar botriyo-mikoz, senil anjioma, sklerozan hemanjioma, anjioke-ratomlar, verrukalar, h›zl› büyüyen herhangi bir sub-kutan nodül ve kriptokokkozistir3.
BA’de en çok tercih edilen tedavi flekli eritromisinin 2 gr/gün dozunda 2-8 hafta kadar kullan›lmas› ol-mufltur2-11,14. Ayr›ca doksisiklin, dapson,
siprofloksa-sin, trimetoprim-sulfametoksazol ve azitromisin kulla-n›m› ile de baflar›l› olunan olgular bildirilmifltir3,6,8.
Sis-temik tedavi sonras› az say›da papül veya nodül se-bat ederse, eksizyon, elektrokoterizasyon, küretaj ve-ya kriyoterapi gibi lokal tedavi yöntemlerinden ve- yarar-lan›labilir6
. Bizim olgumuzda da günde 4 kez 500 mg dozunda kullan›lan eritromisin tedavisi küratif olmufl ve lezyonlar 3 hafta sonunda tamamen iyileflmifltir.
T Ü R K D E R M
2004; 38: (1)Sonuç olarak, sunulan olguda, baflta HIV infeksiyo-nu olmak üzere immün yetmezlik yaratabilecek her-hangi bir patolojinin tespit edilmemesi, kedilerle ya-k›n temas öyküsünün olmamas›, BA’in immün yet-mezlik ve kediler taraf›ndan t›rmalanma bulunmadan da geliflebilece¤ini göstermesi bak›m›ndan önemli-dir. Bununla birlikte, BA tan›s› konulan tüm hastala-r›n immün yetmezlik aç›s›ndan titizlikle araflt›r›lmas› gerekir. Hastam›zda kedilerle direkt temas bulunma-sa da etkenin bulaflmas›nda, infekte bir kediden kan emen ve daha sonra hastam›z› ›s›rarak basilleri akta-ran herhangi bir vektörün rolü bulunabilece¤i düflü-nüldü. BA, tadavi edilmedi¤i takdirde viseral tutulum yaparak hayati tehdit oluflturabilmektedir. Bu neden-le erken tan› ve uygun antibiyotik tedavisi önemlidir. Klinik olarak piyojenik granülom, Kaposi sarkomu ve benzer vasküler lezyonlar düflünüldü¤ünde, ay›r›c› tan›da BA mutlaka düflünülmelidir.
Kaynaklar
1. Stoler MH, Bongfiglio TA, Steigbigell RT, Pereira M: An atypical subcutaneous infection associated with acqu-ired immune deficiency syndrome. Am J Clin Pathol 1983; 80: 714-718.
2. Mat MC, Gökler G: Basilli (epiteloid) angiomatozis. TURKDERM 1993; 27: 207-210.
3. Karakafl M, Baba M, Memiflo¤lu HR: Basiller anjiomato-zis. TÜRKDERM 2001; 35: 100-102.
4. Karakafl M, Baba M, Aksungur VL, Homan S, Memiflo¤lu HR, U¤uz A: Bacillary angiomatosis on a region of bur-ned skin in a immunocompetent patient. Br J Dermatol 2000; 143: 609-611.
5. Schwartz RA, Gallardo MA, Kapila R, Gascon P, Herscu
J, Siegel I, Lambert WC: Bacillary angiomatosis in an HIV seronegative patient on systemic steroid therapy. Br J Dermatol 1996; 135: 982-987.
6. Baykal C, Özkaya-Bayaz›t E, Büyükbabani N: Erüptif an-jiomatöz lezyonlarda etyopatogenez ve ay›r›c› tan›. Turk J Dermatopathol 1995; 3-4: 147-155.
7. Török L, Viragh SZ, Borka I, Tapai M: Bacillary angioma-tosis in a patient with lymphocytic leukaemia. Br J Der-matol 1994; 130: 665-668.
8. Webster GF, Cockerell CJ, Friedman-Kien AE: The clini-cal spectrum of bacillary angiomatosis. Br J Dermatol 1992; 126: 535-541.
9. Szaniawski WK, Don PC, Bitterman SR, Schachner JR: Epitheloid angiomatosis in patients with AIDS. J Am Acad Dermatol 1990; 23: 41-48.
10. Berger TG, Tappero JW, Kaymen A, LeBoit PE: Bacil-lary (epitheloid) angiomatosis and concurrent Kaposi’s sarcoma in acquired immunodeficiency syndrome. Arch Dermatol 1989; 125: 1543-1547.
11. Cockerell CJ, Bergstresser PR, Myrie-Williams C, Tierno PM: Bacillary epitheloid angiomatosis occuring in an im-munocompetent individual. Arch Dermatol 1990; 126: 787-790.
12. Hoffman CF, Papadopoulus D, Palmer DM, Austin C, Gropper CA: A case report of bacillary angiomatosis in a patient infected with human immunodeficiency virus. Cutis 2002; 69: 175-178.
13. Schwartz RA, Nychay SG, Janniger CK, Lambert WC: Bacillary angiomatosis: presentation of six patients, some with unusual features. Br J Dermatol 1997; 136: 60-65. 14. Tappero JW, Koehler JE, Berger TG, Cockerell CJ, Lee
T-H, Busch MP, Stites DP, Mohle-Boetani J, Reingold AL, LeBoit PE: Bacillary angiomatosis and bacillary splenitis in immunocompetent adults. Ann Int Med 1993; 118: 363-365.
15. LeBoit PE: The expanding spectrum of a new disease, ba-cillary angiomatosis. Arch Dermatol 1990; 126: 808-811. 16. Lee J, Lynde C: Pyogenic granüloma: pyogenic again?
Association between pyogenic granuloma and Bartonel-la. J Cutan Med Surg 2001; 5: 467-470.
T Ü R K D E R M
2004; 38: (1)
