Olgu Sunumu
© 2013 DEÜ
TIP FAKÜLTESİ DERGİSİ CİLT 27, SAYI 1, (NİSAN) 2013, 49 - 5449
Dev Konka Bülloza İçinde Fungus Topu:
Olgu Sunumu
FUNGUS BALL IN A GIANT CONCHA BULLOSA: A CASE REPORT
Aydın ACAR, Melek UYAR, Ali AÇIKALIN, Engin DURSUN, Selma KURUKAHVECİOĞLU,
Adil ERYILMAZ
S.B. Ankara Numune Eğitim Ve Araştırma Hastanesi, KBB Kliniği
Melek UYAR
S.B. Ankara Numune Eğitim Ve Araştırma Hst
KBB Kliniği ANKARA
ÖZET
Konka bülloza, en yaygın nazal anatomik varyasyonlardan biridir. Konka büllozanın boyutu, semptomatik hale gelmesindeki en önemli faktördür. Fungus topu; dejenere olmuş mantar hiflerinin sinüs içinde ekstramukozal ve invaziv olmayan birikimidir. Fungus topu, fungal sinüzitin en yaygın olan formudur. Fungus topunun etkeni sıklıkla Aspergillus spp.'dir. Bu olgu sunumunda, oldukça nadir görülen dev konka bülloza içindeki fungus topu olgusu sunulmuştur. 18 yaşında bayan hasta, kliniğimize son 3-4 yıldır tek taraflı burun tıkanıklığı şikayeti ile başvurdu. Hasta tıbbi tedaviye dirençli kronik sinüzit tanısı ile takip edilirken, paranazal sinüs bilgisayarlı tomografisinde sol burun pasajında intranazal kitle bildirildi. Hastaya cerrahi tedavi için fonksiyonel endoskopik sinüs cerrahisi planlandı. Cerrahi sırasında, hastada sol nazal pasajda eksplorasyon sırasında dev konka bülloza içinde fungus topu görüldü. Literatürde bu vakaya benzer sadece üç vaka bulunmuştur. Bu olgu sunumunda, biz hastanın bulgularını değerlendirmeyi ve literatürü gözden geçirmeyi amaçladık.
Anahtar sözcükler: Dev konka bülloza, mantar topu, burun tıkanıklığı SUMMARY
Concha bullosa is one of the most common nasal anatomic variations. The size of concha bullosa is important factor in its symptomatic situation. Fungus ball is extramucosal and noninvasive accumulations of degenerating fungal hyphae. It is most common occur form in fungal sinusitis. The fungus ball is mostly caused by Aspergillus spp. In this case report, we present a rare fungus ball case which is localized chonca bullosa. Eight-teen years-old female patient was admitted to our clinic. She has unilateral nasal obstruction during last 3-4 years. While we were following her chronic sinusitis with resistant to medical treatment, in her paranasal computerized tomography, the intranasal mass was reported in left nasal passage. Therefore, the functional endoscopic sinus surgery was applied to patient for surgical treatment. During exploration the fungal ball was showed in giant chonca bullosa. It was found only three similar cases in the literature. In this case report, we aimed to evaluate to our patient's findings and to review of the literature.
Konka Bülloza (KB), konkanın havalanması olup top‐ lumda sıklığı %14,0‐53,6 arasında değişmektedir. Sinonazal yapılardaki anatomik varyasyonlar, osteomeatal yapıda tıkanıklığa sebep olurlar ve bu durum paranazal sinüslerde enfeksiyona zemin hazırlar. KB, bu varyas‐ yonlar arasında sık rastlanılanlardan birisidir (1‐3). KB, çoğunlukla semptomsuz seyretmektedir. Paranazal sinüs ventilasyonu ve orta meatus bölgesindeki mukosiliyer temizliğin olumsuz etkilenmesine bağlı sinüzit etyoloji‐ sinde rol oynamaktadır. KB’da havalanmanın derecesi şikayetlerin şiddetiyle doğru orantılıdır (4).
Rinosinüzit, nüfusun yaklaşık %20’isini etkileyen yaygın bir hastalıktır. Akut ve kronik formu olan rinosinüzitlerin kronik formunda, mantar enfeksiyonları‐ nın rolünün tartışmalı olduğu bildirilmektedir. Fungus topu, kronik invaziv olmayan fungal rinosinüzitlerin bir formu olup sinüs boşluğunda fungal hiflerin yoğun mik‐ tarda birikmesi şeklinde tanımlanır. Genellikle maksiller sinüsü tutmakla birlikte bazen birden fazla sinüsü de tu‐ tabilmektedir (5).
Literatürde dev KB içinde fungus topu olgusu şeklinde üç olguya rastlanmıştır (5‐7). Bu olgu sunumunda dev konka bülloza içinde fungus topu saptanan olgunun klinik bulguları ve ayırıcı tanısının tartışılması amaçlanmıştır. OLGU SUNUMU
Onsekiz yaşında bayan hasta, 2011 yılının Mayıs ayında kliniğimize burun tıkanıklığı şikayeti ile başvurdu. Yaklaşık 3‐4 yıldır özellikle burun sol tarafından nefes alma güçlüğü olan hasta, bu dönemde sık sinüzit atakları nedeniyle antibiyoterapi ile takip edildiğini ve kendisine 18 yaşından sonra opere olması gerektiğinin söylendiğini belirtti. Hasta kliniğimize başvurduğunda yapılan kulak burun boğaz muayenesinde patolojik olarak septum nazal valv bölgesinden başlayarak posteriora doğru sağa kon‐ veks deviye idi. Hastanın endoskopik muayenesinde sol nazal pasajı tamamen tıkayan üzeri normal mukoza ile kaplı, düzgün yüzeyli ve muayenede ağrılı kitle ile karşı‐ laşıldı. Endoskopik muayenede nazofarinks normal olarak izlendi. Hastaya koronal planda çekilen paranazal sinüs Bilgisayarlı Tomografide (BT) sol nazal pasajı tamamen dolduran arkada etmoidlere kadar uzanan kısmen iyi sı‐
nırlı orta hatta septumu karşı nazal pasaja ekspanse etmiş kitle olarak raporlandı (Şekil 1). Hastanın laboratuar pa‐ rametreleri normal olarak bulundu. Bunun üzerine has‐ taya genel anestezi altında septoplasti ve sol Fonksiyonel Endoskopik Sinüs Cerrahisi (FESS) planlandı. Peroperatif olarak sol pasajı dolduran patolojinin dev bir KB olduğu tanımlandı ve ʺkonkanın içi tipik yoğun kıvamlı, peyni‐ rimsi balçık gibi fungus topuʺ olduğu düşünülen materyal ile kaplıydı (Şekil 2). Kültür alındıktan sonra konkanın medial kısmı korunup lateral kısmı rezeke edilerek orta mea açıldı. Serumla bol lavaj ile nazal pasaj yıkandı. Ope‐ rasyonda ve postoperatif dönemde herhangi bir kompli‐ kasyon ile karşılaşılmadı. Hastanın postoperatif 6. ve 10. ay takiplerinde yakınmasının olmadığı ve nazal pasajının tamamen açık olduğu izlendi (Şekil 3). Hastadan gönde‐ rilen doku örneklerinde kültürlerinde üreme olmadı. Ay‐ rıca patoloji spesmeni ʺnonspesifik kronik inflamatuar dokuʺ şeklinde raporlandı. Hastanın; öyküsü, çekilen paranazal sinüs BT bulguları, cerrahi sırasında büllöz konka kavitesini dolduran ʺkirli beyaz balçık şeklinde yoğun kıvamlı materyalʺ izlenmesi, cerrahide lokal yı‐ kama sonrası postoperatif takipte herhangi bir medikal tedaviye gerek olmadan hastanın şifa bulması sonucu olgu, dev KB içinde fungus topu olarak değerlendirilmiş‐ tir.
TARTIŞMA
KB olgularının yaklaşık %55’i anterior etmoid hücre‐ lerde, %45’i ise posterior etmoid hücrelerde yerleşmekte‐ dir. Bilateral KB ise %40‐61 arasında görülebilmektedir (6,8). Bolger ve ark KB’yi pnömatizasyon derecesi ve yer‐ leşimine göre üç formda sınıflamışlardır (8). Lamellar formda pnömatizasyon orta konkanın vertikal lamelinde iken büllöz formda ise inferior segmentindedir. Ekstensiv formda ise orta konkanın tamamı pnömatizedir. KB ostiumlarının en sık frontal boşluğa, daha seyrek olarak bazal lamella boyunca komşu hava hücrelerine ve hiatus semilunarise açıldığını gösteren çalışmalar vardır. KB’nin unsinat yapıya bası yaparak veya orta meatusu ve infindibulumu daraltarak ve / veya tıkayarak tekrarlayan sinüzitlere yol açabileceği belirtilmiştir. KB’nin sempto‐ matik hale gelmesinde boyutunun da önemli olduğu bildirilmektedir (9).
Dev konka bülloza içinde fungus topu: Olgu sunumu
51
Şekil 1. Olgunun preoperatif koronal paranazal BT görüntüsü (sol nazal pasajı tamamen doldurmuş arkada etmoidlere kadar uzanan
orta hatta septumu karşı nazal pasaja ekspanse etmiş kitle)
Şekil 3. Olgunun postoperatif 10. ay kontrol koronal paranazal BT görüntüsü
Diğer yandan KB ile septum deviasyonu arasında bü‐ yük oranda birliktelik olduğu da bilinmektedir. KB’ye en çok eşlik eden patoloji septum deviasyonu (%60) olarak gösterilmiştir. Burun tıkanıklığı şikayeti yanısıra, hasta‐ larda %60 oranında baş ağrısı, %46,7 oranında kronik si‐ nüzit semptomlarının eşlik ettiği bildirilmiştir (2,10). Bi‐ zim olgumuzda da benzer şekilde; burun tıkanıklığı, baş ağrısı ve kronik sinüzitin klinik bulguları mevcuttu.
Ayrıca olgumuzda olduğu gibi, paranazal BT’de nazal kaviteyi dolduran bir kitle olarak raporlanmış bir patoloji, nazal kavitenin benign lezyonları ve neoplazileri ile de karışabilmektedir. Cerrahi tedavi öncesi klinik ve endos‐ kopik muayene yanında BT, Magnetik Rezonans Görün‐ tüleme (MRI) gibi görüntüleme yöntemleri, gerekirse bi‐ yopsi ile ayırıcı tanı yapılmalıdır (10). Olgumuzda ise çekilen paranazal BT sonrası eksplorasyon için cerrahi kararı verildi. Sol nazal pasajda BT ile tariflenen kitleye orak bıçak ile vertikal insizyon yapıldı. BT’de tarif edilen kitlenin ʺkirli beyaz balçık gibi bir materyalʺle kaplı bir kavite olduğu görülünce ayırıcı tanıda olgunun dev bir KB içinde fungus topu olgusu olabileceği düşünüldü (Re‐
sim 2). Fungus topu olgularında medikal tedavinin yeri yoktur. Bulloz konkada da orta konkanın lateral lamel‐ lasının rezeksiyonu en sık uygulanan ve etkili bir cerrahi tekniktir (5). Dolayısıyla olgumuzda sol bülloz konkanın
lateral segmenti endoskopik olarak eksize edildi. Bol serum ile lavaj yapılarak patolojik materyel sahadan temizlendi.
Bazen büllöz konkanın içi enfekte olup piyosele dönü‐ şebilir. Bu inflamasyon daha da ilerleyerek büllöz konka tüm nazal pasajı tamamen kapatacak büyüklüğe ulaşabi‐ lir. Bizim olgumuzda da dev boyutlara ulaşan büllöz konka medikal tedaviye cevap vermeyen sinüzit atakla‐ rına yol açıyordu. Bu tip olgularda fungal sinüzitler de ayrıcı tanıda düşünülmelidir. Burun ve paranazal sinüsleri etkileyen fungal hastalıklar literatürde aşağıdaki şekilde tanımlanmıştır; akut invaziv fungal rinosinüzit, kronik invaziv fungal rinosinüzit, granulomatöz invaziv fungal rinosinüzit, fungus topu (miçetoma), noninvaziv allerjik fungal rinosinüzit. Kronik rinosinüzitler, bağışıklık iste‐ minde değişikliklere neden olarak vücutta mantarlara olan reaksiyon yeteneğini azaltırlar. Dolayısıyla bu tür
Dev konka bülloza içinde fungus topu: Olgu sunumu
53
olgularda sinüs enfeksiyonlarında mantarlar rol oynaya‐ bilmektedir (11).
Fungus topu en sık görülen fungal sinüzit formudur. Kronik fungal sinüzitler arasında, fungus topu, sinüs boşluklarında invaziv olmayan yoğun peynirimsi kirli beyaz görünümlü mantar birikimi varlığında tanımlanır. Genellikle tek bir sinüs içindedir. Hangi boşlukta ise o şekilde isimlendirilir. Eğer preoperatif BT ve operasyon sırasında elde edilen bulgular “fungus topunu destekli‐ yorsa” diğer invaziv ve / veya fatal fungal sinüsit formla‐ rını ekarte etmek için mukozal biyopsi alınmalıdır. Hasta‐ lık, “bulunduğu sinüs + fungus topu ± neden olan fungus” şeklinde ifade edilir (12). Bizim olgumuzda da ayırıcı tanı için çekilen paranazal BT’de, daha sonra dev KB olduğu anlaşılan, çevre dokudan sınırları net olarak ayrılabilen patolojik oluşumun içinde opasite izlenmişti. Ayrıca ope‐ rasyon sırasında da yoğun peynirimsi kirli beyaz görü‐ nümlü materyal ile dolu olduğu görülmüştü. Gerek BT bulguları gerek cerrahi bulguları fungus topunu destekli‐ yordu. Literatürle uyumlu olarak büllöz konkanın çıkarı‐ lan lateral segmenti ve cerrahi sırasında karşılaşılan ma‐ teryal patoloji ünitesi tarafından incelendi ve “mukozada non‐spesifik kronik inflamasyon” şeklinde raporlandı. Böylece bu olgu diğer invaziv ve / veya fatal kronik fungal sinüzit formlarından ayrılmış oldu. Operasyon sırasında karşılaşılan patolojik materyalden alınan basit kültürde üreme olmadı. Neden olan fungus tanımlanamadı ve yine literatürde belirtildiği gibi olgu BT ve cerrahi sırasında saptanan bulgulara göre dev konka bulloza içinde fungus topu olarak tanımlandı.
de Shazo et al çalışmalarında fungus topu olgularının radyolojik heterojenite olsun ya da olmasın radyolojik olarak sinüsü dolduran opasifite içermesi, cerrahi sıra‐ sında sinüs içinde peynirimsi kil gibi bir materyelin sap‐ tanması, patolojiye gönderilen sinüs mukozasının “nonspesifik kronik inflamasyon” şeklinde raporlanması ve eozinofiller granülom veya allerjik musin saptanma‐ ması, sinüs mukozasında fungal invazyon bulgularına raslanmaması gibi ölçütlere göre tanımlanabileceğini vur‐ gulamıştır (13). Bizim olgumuzda da BT’de KB yapıyı dolduran radyolojik opasifite izlenmişti. Cerrahi sırasında yine KB içinin literatürde tarif edilen nitelikte materyelle kaplı olduğu görüldü. Patolojik olarak bulloz konkanın
lateral segmenti spesmen olarak incelenmiş nonspesifik kronik inflamasyon dışında mukozal patoloji raporlan‐ mamıştır. Dolayısıyla patolojiye gönderilen sinüs muko‐ zasının nonspesifik kronik inflamasyon şeklinde rapor‐ lanması da literatürde belirtildiği gibi fungus topu lehine bir bulgudur.
Yine Dhong et al çalışmalarında; tüm olgularda fungus topunun karekteristik olarak mat ve kumlu kirli beyaz gross bir görünümde olduğu ve bu görünümün cerrahı uyardığını ayrıca hepsinde olmamakla beraber çoğunda BT’de radyografik heterojeniteye raslandığını göstermiştir (14). Olguların yaklaşık %70’inde kültürde üreme olmadı‐ ğını belirtmiştir. Fungus topunda mantar elemanlarının canlılığı çok az olduğu için cerrahi sırasında çıkarılan materyalden mantar üretmek her zaman mümkün olma‐ yabilir. Tanı radyolojik olarak konulabileceği gibi, esas cerrahi sırasında konur ve histopatolojik olarak veya kül‐ türler ile desteklenir (12). Bizim olgumuzda da kültürde üreme olmamıştır. Broglie ve arkʹnın 90 sinuzal fungus topu vakasında 48ʹinde fungus kültürü yapılmış ve 11ʹinde pozitiflik saptanabilmiştir. Mikolojik veya histo‐ lojik sonuçlar ve kültürde fungal üreme arasında konfir‐ masyonun kanıtı olmadığını belirtmişlerdir (15). Kültürde üremeyle histoloji sonuçlarını karşılaştırdıklarında, sensi‐ tivite, spesifite, PPV ve NPV sırasıyla; %73, %41; %27 ve %83 bulunmuştur.
Fakat olgunun preoperatif paranazal BT incelemesinde KB yapı içini dolduran opasifite görünümü, cerrahi sıra‐ sında KB yapı içini dolduran beyaz peynirimsi materyelin izlenmesi kronik fungal sinüzitler arasında fungus topunu ayırıcı tanıda düşündürmüştür. Literatüre göre de, CTʹde en yaygın bulgu olguların %90ʹında kısmi yada komple bir homojen opasite gözlenmesidir (16). Bu tür olgularda mevcut sinüsün havalanmasının sağlanması ve patolojik materyelin bol serum ile yıkanması tedavi için yeterlidir. Ek medikal tedavi gerekmez. Ancak sinüs mukozasının patolojik olarak incelenmesi ve invaziv formların ekarte edilmesi bu hastalar için elzemdir. Bizim olgumuzda da patoloji ile invaziv fungal sinüsit formları ekarte edilmiş‐ tir. Ayrıca postoperatif dönemde ek medikal tedaviye ge‐ rek kalmadan klinik ve paranazal BT ile saptanan iyileşme süreci gözönüne alındığında, olgumuz dev konka bulloza içinde fungus topu olarak değerlendirildi.
Literatürde konka bülloza piyoseline bağlı subdural ampiyem ve orbital komplikasyonlar bildirilmiştir. Bu nedenle mutlaka cerrahi olarak tedavi edilmelidir. Yine fungus topu ile etkilenen bölgenin mutlaka cerrahi olarak açılıp havalanmasının sağlanması drenajının yapılması gerekir ve bol serum ile yıkanması yeterlidir (10,11). Bu nedenle olgumuzda nazal kavite operasyonda bol serum ile yıkandı. Hastanın postoperatif 6. ve 10. aylardaki kont‐ rolünde burun tıkanıklığı ve sinüzit şikayetlerinin tü‐ müyle geçmiş olduğu görüldü. Tüm preoperatif öykü, peroperatif bulgular ve postoperatif takipte elde edilen sonuçlar değerlendirildiğinde bu olgu, dev KB içinde fungus topu olarak değerlendirilmiştir. Literatürde dev KB içinde fungus topu olgusu olarak yalnızca üç olguya rastlanmıştır (5).
Sonuç olarak, tedavi edilmediği takdirde ciddi komp‐ likasyonlara neden olabilecek olan KB piyoseli, her ne kadar nadir bir patoloji olsa da, tedaviden fayda görme‐ yen uzun süreli burun tıkanıklığı ve sık sinüzit atakları tarif eden olgularda ayırıcı tanıda düşünülmelidir. Ayrıca, medikal tedaviden fayda görmeyen tek taraflı burun tıka‐ nıklığı, geçmeyen baş ağrısı, sinüzit atakları olan olgu‐ larda öncelikle paranazal malignite açısından BT ve/ veya MRI ile ileri tetkik yapılmalıdır. Dev KB içinde fungus topu, olgumuzda olduğu gibi klinik olarak bu bölge malignitelerini taklit edebilir. Daha sonra hastanın endos‐ kopik sinüs cerrahisi ile değerlendirilmesi ve peroperatif bulgulara göre tedavinin planlanmasının uygun olacağı görüşündeyiz.
KAYNAKLAR
1. Unlü HH, Akyar S, Caylan R, Nalça Y. Concha bullosa. J Otolaryngol 1994; 23:23-27.
2. Stallman JS, Lobo JN, Som PM. The incidence of concha bullosa and its relationship to nasal septal deviation and paranasal sinus disease. AJNR Am J Neuroradiol 2004; 25:1613-1618.
3. Bal M, Berkiten G, Topaloğlu İ. Chonca Bullosa types and frequency of different patholojic entities. KBB ve BBC Dergisi KBB Forum 2011;10:57-61.
4. Cannon RC. Endoscopic management of concha bullosa. Otolaryngology - Head and Neck Surgery 1994; 110:
449–454.
5. Cukurova I, Gümüşsoy M, Mercan Caner RG, Yaz A, Avcı A. Fungus ball in middle concha bullosa: a case report. Kulak Burun Boğaz Ihtisas Dergisi 2011;21:110-114.
6. Yiğit O, Cinar U, Uslu B, Dadaş B. Giant concha bullosa: A case report. Kulak Burun Boğaz Ihtisas Dergisi 2004; 13:77-79.
7. Bektaş D, Ural A, Caylan R, Bahadır O, Kul N, Caylan R. Two cases with unusual mycetoma localizations in upper respiratory system. Kulak Burun Bogaz Ihtisas Dergisi 2011; 21:338-340.
8. Bolger WE, Butzin CA, Parsons DS. Paranasal sinüs bony anatomie variations and mucosal abnormalites: CT analysis for endoscopic sinüs surgery. Laryncoscope 1991; 101:56-64.
9. Koşar MI, Çimen M, Müderris S, Tekeş T. An Investigation on the frequency of Concha Bullosa. C.Ü. Tıp Fakültesi Dergisi 2008; 30: 72-76.
10. Bakır S. A case of giant concha bullosa pyocele. Dicle Tıp Dergisi 2009; 36: 306-309.
11. Fokkens WJ, Ebbens F, Van Drunen CM. Fungus: a role in pathophysiology of chronic rhinosinusitis, disease modifier, a treatment target, or no role at all? Immunol Allergy Clin North Am 2009; 29:677-688.
12. Chakrabarti A, Denning DW, Ferguson BJ, et al. Fungal Rhinosinusitis: A Categorization and Definitional Schema Addressing Current Controversies. Laryngoscope 2009; 119: 1809–1818.
13. deShazo RD, O’Brien M, Chapin K, et al. Criteria for the diagnosis of sinus mycetoma. J Allergy Clin Immunol 1997;99.475–485.
14. Dhong HJ, Jung JY, Park JH. Diagnostic accuracy in sinus fungus balls: CT scan and operative findings. Am J Rhinol 2000;14.227–231.
15. Broglie MA, Tinguely M, Holzman D. How to diagnose sinus fungus balls in the paranasal sinus? An analysis of an institution's cases from January 1999 to December 2006. Rhinology 2009;47:379-384.
16. Zinreich SJ, Kennedy DW, Malat J, et al. Fungal sinusitis:diagnosis with CT and MR imaging. Radiology 1988; 169:438-444.
