127
P
P
a
a
r
r
o
o
t
t
i
i
s
s
B
B
e
e
z
z
i
i
n
n
i
i
n
n
N
N
a
a
d
d
i
i
r
r
G
G
ö
ö
r
r
ü
ü
l
l
e
e
n
n
M
M
a
a
l
l
i
i
g
g
n
n
T
T
ü
ü
m
m
ö
ö
r
r
ü
ü
L
L
e
e
n
n
f
f
o
o
e
e
p
p
i
i
t
t
e
e
l
l
y
y
a
a
l
l
K
K
a
a
r
r
s
s
i
i
n
n
o
o
m
m
:
:
O
O
l
l
g
g
u
u
S
S
u
u
n
n
u
u
m
m
u
u
A
A
R
R
a
a
r
r
e
e
M
M
a
a
l
l
i
i
g
g
n
n
T
T
u
u
m
m
o
o
r
r
O
O
f
f
T
T
h
h
e
e
P
P
a
a
r
r
o
o
t
t
i
i
d
d
G
G
l
l
a
a
n
n
d
d
L
L
y
y
m
m
p
p
h
h
o
o
e
e
p
p
i
i
t
t
h
h
e
e
l
l
i
i
a
a
l
l
C
C
a
a
r
r
c
c
i
i
n
n
o
o
m
m
a
a
:
:
C
C
a
a
s
s
e
e
R
R
e
e
p
p
o
o
r
r
t
t
Eda Aydın, 1Aykut İkincioğulları2, Süleyman Emre Karakurt2, Nurcan Kum2, Zekiye Orhan2, Hüseyin Dere2
1İstanbul Maltepe Devlet Hastanesi Kulak Burun Boğaz/Baş Boyun Cerrahi Kliniği, İstanbul,, Türkiye
2Ankara Numune Eğitim Ve Araştırma Hastanesi, Kulak Burun Boğaz/Baş Boyun Cerrahis Kliniği, Ankara, Türkiye
Kocaeli Med J 2018; 7; 2:127-130 OLGU SUNUMU/CASE REPORT
İletişim / Correspondence:
Eda Aydın
İstanbul Maltepe Devlet Hastanesi Kulak Burun Boğaz/Baş Boyun Cerrahis Kliniği, İstanbul,, Türkiye E-mail: aydınreserch78@gmail.com
Başvuru Tarihi:16.04.2017 Kabul Tarihi:21.11.2017
ABSTRACT
Malign salivary gland tumors constitues %3 of all kinds of malign head and neck tumors. Among these tumors, which are relatively rare, lymphoepithelial carcinoma is the one that is extremely rare in histology and it has relation with Epstein-Barr Virus (EBV) positivity. In this
presentation, we aim to present our diagnosis and treatment approach to a72 year-old male patient who has parotid lymphoepithelial carcinoma with a review of the literature.
Keywords: Salivary gland cancers, Head and neck cancer, Parotid cancers
ÖZ
Tükürük bezi malign tümörleri tüm baş boyun malign tümörlerinin %3’ünü oluşturur. Görece az görülen bu tümörler içerisinde de lenfoepitelyal karsinom son derece nadir karşılaşılan
histolojideki tümörlerdir ve Epstein-Barr Virüs (EBV) pozitifliği ile ilişkisi bulunmaktadır. Bu olgu sunumunda sol parotis bezinde lenfoepitelyal karsinoma sahip 72 yaşındaki erkek hastaya tanı ve tedavi yaklaşımımızı literatür eşliğinde sunmayı amaçladık.
Anahtar Kelimeler: Tükürük bezi kanseri, Baş ve boyun kanseri, Parotis kanserleri
128
GİRİŞ
Tükürük bezlerinin malign tümörleri nadirdir ve
tüm baş boyun malignitelerinin yaklaşık %3’ünü oluşturur (1). Bu tümörler içinde de lenfoepitelyal karsinom oldukça ender görülen histolojideki tümörlerdir ve Epstein-Barr Virüs (EBV) ile ilişkilidirler. Bu olgu sunumunda parotis lenfoepitelyal karsinoma sahip 72 yaşında erkek hastaya uyguladığımız tedaviyi sunarak nadir görülen bu tümörlere yaklaşımı güncel literatür eşliğinde gözden geçirmeyi amaçladık.
OLGU SUNUMU
72 yaşında erkek hasta son 6 ay içinde meydana gelen sol kulak önünde şişlik nedeniyle kliniğimize başvurdu. Muayenede sol preaurikular bölgede 3x3 cm sert, ağrılı kitle ve boyunda en büyüğü sol üst juguler bölgede 2x2 cm boyutunda olmak üzere çok sayıda lenfadenopati saptandı. Fasiyal sinir fonksiyonları ve panendoskopik muayene doğal izlendi.
Hastanın boyun tomografisi “Sol parotis glandı içinde multipl büyüğü yaklaşık 35 mm çapa ulaşan homojen nodüller izlenmektedir. Ayrıca sol posterior servikal, üst juguler, orta juguler, alt juguler ve sol supraklaviküler yerleşimde multipl büyümüş lenf nodları izlenmektedir. Lenf nodları homojen olarak kontrastlanmaktadır. En büyüğü üst jugulerde 48x25 mm çapa ulaşmaktadır.” şeklinde raporlandı (Resim 1, 2).
Resim 1. BT aksiyel kesit : Parotis glandı içindeki
nodüler lezyon
Resim 2. BT aksiyel kesit: Multipl büyümüş servikal
lenf nodları
Hastanın manyetik rezonans görüntülemesi “Solda parotis yüzeyel ve derin lobu içerisinde ayrıca solda submandibuler, üst-orta-alt juguler bölgede ve posterior servikal üçgende en büyüğü parotis bezi içinde yaklaşık 3-3,5 cm çapta olmak üzere multiple homojen zayıf kontrastlanan konglemere lenf nodları izlendi” şeklinde raporlandı. İnce iğne aspirasyon biyopsisi ve PET-BT planlandı. PET-PET-BT‘de sol parotis bezinde ve sol servikal zincir boyunca izlenen lenfadenopatilerde öncelikle lenfoproliferatif hastalıkları düşündüren yoğun karakterde hipermetabolizma gözlendi. Hastanın alınan ince iğne aspirasyon biyopsisi “Bulgular EBV ilişkili undifferansiye karsinoma/ lenfoepitelyal karsinoma infiltrasyonu ile uyumludur. Ayırıcı tanıya primer tükürük bezi kaynaklı EBV ilişkili undiferansiye karsinoma ve undiferansiye nazofarenks karsinoma metastazı girmektedir” şeklinde raporlanması üzerine, nazofarenks biyopsisi ve boyundaki lenfadenopatilerden eksizyonel biyopsi planlandı. Nazofarenksten alınan biyopsi “Tümör negatif nazofarenks dokusu” olarak değerlendirildi. Boyundaki eksizyonel lenf nodu biyopsisi “Undifferansiye karsinoma metastazı” olarak raporlandı ve “Histolojik ve immünhistokimyasal özellikler lenfoepitelyal karsinoma metastazı ile uyumludur. Klinik özellikler göz önüne alındığında tükürük bezinin lenfoepitelyal karsinomu öncelikle düşünülmüştür” şeklinde yorumlandı. Bunun üzerine hastaya sol total parotidektomi ve sol radikal boyun diseksiyonu yapıldı. Operasyon sonrasında hastanın fasiyal sinir fonksiyonlarında
129 geçici bozulma meydana geldi. Parotis derin ve yüzeyel lobunu içeren kitlenin patalojik incelemesi lenfoepitelyal karsinoma olarak raporlandı. Boyunda 1,2,3,4 ve 5 lenf nodu seviyelerinden eksize edilen lenf nodları patalojisi karsinom metastazı olarak raporlandı. Ardından hasta medikal onkoloji ve radyasyon onkolojisine konsülte edilerek önerileri alındı ve RT planlandı. Ameliyat sonrası 10. ay kontrolünde nüks ya da ek sorun gözlenmedi.
TARTIŞMA
Lenfoepitelyal karsinom malign tükürük bezi tümörlerinin %1’den azını oluşturmaktadır ve en sık parotis bezini tutar (2). Lenfoepitelyal karsinom yoğun lenfoid stroma ile birlikte olan undiferansiye epitelyum hücreleri ile karakterizedir (3). Tükürük bezi lenfoepitelyal karsinomu Eskimo, Çin ve Japon popülasyonlarında daha sık görülmektedir (4). EBV enfeksiyonu ile sıkı ilişkisi bulunmaktadır (5). İlk defa Hamilton-Dutoit ve arkadaşları Eskimo popülasyanunda yaptıkları çalışmada lenfoepitelyal tükürük bezi karsinomu ile EBV ilişkisini göstermişlerdir (6). Bizim hastamızdan alınan İİAB‘nin patalojik incelemesinde de tümörün EBV ile ilişkisi tespit edilmiştir.
Bilgisayarlı tomografi ve manyetik rezonans görüntüleme tanı koyma ve preoperatif değerlendirmede kullanılan değerli araçlardır. Daha önce tanı konulmamış primer tümör ve metastazların saptanmasında PET-BT önerilmektedir (7).
İİAB parotis kitlelerinde kolay uygulanan, çabuk ve güvenilir sonuç veren, duyarlılık ve özgüllüğü yüksek, ucuz ve risksiz erken tanı yöntemidir (8). Lenfoepitelyal karsinom skuamöz ve mukoepidermoid karsinomdan histolojik olarak kolay ayırt edilebilirken, nazofarenks karsinomundan ayrımında ise tam bir klinikoradyolojik ve immünhistokimyasal inceleme gerekmektedir (9). Lü ve arkadaşları tükürük bezlerinde İİAB’nin tanısal doğruluğunu inceledikleri çalışmalarında, primer lenfoepitelyal karsinoma, yanlış şekilde benign lenfoepitelyal lezyon tanısı koyduklarını bildirmişlerdir (10). Maeda ve arkadaşları parotis lenfoepitelyal karsinoma sahip bir hastayı sundukları çalışmalarında boyun lenf nodlarından yaptıkları İİAB’nin negatif gelmesi üzerine, eksizyonel biyopsi yapmışlar ve güvenilir tanıya bu şekilde
ulaştıklarını bildirmişlerdir. Nazofarenksten de biyopsi yaptıklarını ve malignite saptamadıklarını belirtmişlerdir (5). Bizim olgumuzda parotis bezindeki kitleden yapılan biyopsi ile tükürük bezinden kaynaklanan undiferansiye karsinoma ve undiferansiye nazofarenks karsinoma metastazı arasında ayırıcı tanıya gidilememesi üzerine, boyun lenf nodlarından eksizyonel biyopsi yapılarak tanıya gidilmiştir. Nazofarenksten yapılan biyopsi tümör negatif olarak değerlendirilmiştir.
Güncel tedavi modaliteleri primer lezyonun komplet eksizyonu, eğer pozitif lenf nodu varsa elektif boyun diseksiyonu ve ardından postoperatif radyoterapiyi içermektedir. Parotis bezinin lenfoepitelyal karsinomu radyoterapiye duyarlıdır (11). Bizim hastamızda sol total parotidektomi ve sol radikal boyun diseksiyonu yapılmıştır. Boyunda 1,2,3,4 ve 5. lenf nodu seviyelerinden eksize edilen lenf nodlarının patalojisi karsinom metastazı olarak raporlanması üzerine postoperatif radyasyon onkolojisine danışılarak hastaya radyoterapi verilmiştir.
Tükürük bezinin lenfoepitelyal karsinomu oldukça nadir görülen tümörlerdir ve EBV ile ilişkilidirler. Lenfoepitelyal karsinom tedavisinde cerrahi eksizyon ve postoperatif radyoterapi önerilir.
KAYNAKLAR
1. Spiro RH. Salivary neoplasms: overview
of a 35-year experience with 2,807 patients. Head Neck Surg 1986;8:177-184.
2. Tang CG, Schmidtknecht TM, Tang GY, et
al. Lymphoepithelial carcinoma: a case of a rare parotid gland tumor. Perm J 2012;16(3):60–2.
3. Li F, Zhu G, Wang Y, et al. A clinical
analysis of 37 cases with lymphoepithelial carcinoma of the major salivary gland treated by surgical resection and postoperative radiotherapy: a single institution study. MedOncol 2014;31:957.
4. Kim YJ, Hong HS, Jeong SH, et al.
Lymphoepithelial carcinoma of the salivary glands. Medicine 2017 Feb;96(7):e6115
5. Maeda H, Yamashiro T, Yamashita Y, et al.
Lymphoepithelial carcinoma in parotid gland related to EBV infection: A case
130 report. Auris Nasus Larynx 2017 [Epub ahead of print]
6. Hamilton-Dutoit SJ, Therkildsen MH,
Nielsen NH, et al. Undifferentiated carcinoma of the salivary gland in Greenlandic Eskimos: demonstration of Epstein-Barrvirus DNA by in situ nucleic acid hybridization. Hum Pathol 1991;22:811-5.
7. Squllaci S. Lymphoepithelioma-Like
Carcinoma(LELC) of Salivary Gland Associated with Epstein-BarrVirus in a North Italian Woman. Report of a New Case and Review of the Literature. In: Constantine SU, editor. New Developments in Epstein-BarrVirusResearch. New York: Nova SciencePublishers; 2006. p. 233-60.
8. Özbey AO, Bora F, Kutluhan A, et al.
Parotid kitlelerinin değerlendirilmesinde ince iğne aspirasyon biyopsisi ile histopatolojinin karşılaştırılması. Kafkas J Med Sci 2014 4(2):57–61.
9. Sone M, Nakashima T, Nagasaka T, et al.
Lymphoepithelioma-like carcinoma of the larynx associated with an Epstein-Barr viral infection. OtolaryngolHeadNeckSurg 1998; 119: 134-7.
10. Lü BJ, Zhu J, Gao L, et al.
Diagnostic
accuracy and pitfalls in fine needle
aspiration cytology of salivary glands: a
study of 113 cases. Zhonghua Bing Li
Xue Za Zhi. 2005 Nov;34(11):706-10.
11. [Diagnostic accuracy and pitfalls in fineneedle aspiration cytology of salivary glands: a study of 113 cases]. Zhonghua Bing Li Xue Za Zhi 2005;34(11):706-10.
12. Abdulla AK, Mian MY. Lymphoepithelial
carcinoma of salivary glands. HeadNeck. 1996 ;18:577-81.
