Olgu Sunumu
161 1)Ankara Numune E¤itim ve Araflt›rma Hastanesi KBB Klini¤i, Op. Dr., Ankara
2)Ankara Numune E¤itim ve Araflt›rma Hastanesi KBB Klini¤i, Asistan Dr., Ankara
3)Gazi Üniversitesi T›p Fakültesi, Fiziksel T›p ve Rehabilitasyon Anabilim Dal›, Asistan Dr., Ankara 4)Ankara Numune E¤itim ve Araflt›rma Hastanesi KBB Klini¤i, Prof. Dr., Ankara
F
orestier hastal›¤› (FH) vertebralar›n spinal ç›k›nt›-lar›n›n ön k›s›m fasyas›n›n, ligamentlerinin ve ten-donunun masif, nonenflamatuvar ossifikasyonuna ba¤l› a¤›r osteofit oluflumu ve kalsifikasyon ile karakteri-ze bir hastal›kt›r.[1,2]Genellikle asemptomatiktir. Servikal bölgede görülen FH ço¤unlukla boyun a¤r›s› ve disfajiye neden olur.[3]
Bunun d›fl›nda odinofaji, otalji, horlama, dispne, stridor ve ses k›s›kl›¤›na neden olabilir. Hatta ge-nel anestezi alt›nda cerrahi planlanan hastalarda entübas-yon güçlü¤ü yaratabilir. Forestier hastal›¤› 40 yafl üzeri erkekleri %3.8, 40 yafl üzeri kad›nlar› ise yaklafl›k %2.6 oran›nda etkilemektedir.[4,5]
Bu yaz›da C4-C6 düzeyinde osteofit oluflumuyla karakterize, boyun a¤r›s›, disfaji ve ara ara solunum güçlü¤ü hikayesi olan iki hastan›n tan› ve tedavisi güncel literatür eflli¤inde tart›fl›lm›flt›r.
Olgu Sunumu
Olgu 1Yaklafl›k alt› ayd›r yutma güçlü¤ü, boyun a¤r›s› ve ara s›ra solunum s›k›nt›s› olan 60 yafl›nda obez erkek hasta-n›n endoskopik orofarenks ve hipofarenks muayenesin-de; aritenoid k›k›rdaklar seviyesinde, posterior faringeal duvarda üzeri normal mukoza ile örtülü yaklafl›k 3x1 cm boyutlar›nda hipofarengeal lümeni daraltan kitle görüldü (Resim 1). Hastan›n lateral servikal grafisinde, C3-4-5-6 vertebra anteriorlar›nda köprüleflme ve vertebralarda de-jeneratif de¤iflikliler görüldü (Resim 2). Servikal spinal manyetik rezonans görüntülemesinde (MRG) C4 üst C7 alt kesim düzeyleri aras›nda vertebra korpuslar›ndan kay-naklan›p anteriorda füzyon gösteren osteofit formasyon-lar› ve ossifikasyon alanformasyon-lar› görüldü, nöral kompresyon
Türk Aile Hek Derg 2013;17(4):161-164 Olgu Sunumu | Case Report
doi:10.2399/tahd.13.35744
Boyun a¤r›s› ve disfaji ile seyreden
Forestier hastal›¤›
Forestier disease presenting with neck pain and dysphagia
Mehmet Ali Çetin1, Sabri Köseo¤lu1, Do¤an Atan2, Tu¤ba Atan3, Hac› Hüseyin Dere4
© TAHUD 2013
Özet
Diffüz idiyopatik iskelet hiperostozisi (DISH) olarak da adland›r›lan Forestier hastal›¤› (FH) daha çok torasik bölgeden kaynaklan›r ve genellikle asemptomatiktir. Servikal bölgede nadiren görülür. Bo-yun a¤r›s›, disfaji, odinofaji, otalji, horlama, dispne, stridor ve ses k›s›kl›¤› bu hastal›¤›n ana semptomlar›d›r. Radyolojik görüntüleme yöntemleri tan›da yard›mc›d›r. Direkt grafide tendonlarda osteofit oluflumu tipiktir. Bu yaz›m›zda boyun a¤r›s› ve yutma güçlü¤ü fli-kayetleri olan iki olgunun tan› ve tedavisi güncel literatür eflli¤inde tart›fl›lm›flt›r.
Anahtar sözcükler: Forestier hastal›¤›, osteofit, vertebral
ankilo-zan iskelet hiperosteozisi.
Summary
Forestier disease which is also called as "diffuse idiopathic skeletal hyperosteosis" is mostly originated from the thoracic region, and is usually asymptomatic. The main symptoms of this disease are; neck pain, dysphagia, odynophagia, otalgia, snoring, dyspnea, stridor and hoarseness. Diagnostic imaging is helpful in diagnosis. Osteophyte formation in tendons is the typical sign in direct radiography. In this writing case report diagnosis and treatment of two patients suffering from neck pain and dysphagia were discussed in the light of current literature.
Key words:Forestier's disease, osteophyte, vertebral ankylosing skeletal hyperosteosis.
2013 © Yay›n haklar› Türkiye Aile Hekimleri Uzmanl›k Derne¤i'ne (TAHUD) aittir. Deomed Yay›nc›l›k taraf›ndan yay›mlanmaktad›r. Bu makalenin koflullu kullan›m haklar› Deomed Yay›nc›l›k ve TAHUD taraf›ndan Creative Commons Attribution-NoCommercial-NoDerivs 3.0 Unported (CC BY-NC-ND3.0) lisans› arac›l›¤›yla bedelsiz sunulmaktad›r.
Copyright © 2013 Turkish Society of Family Practice (TAHUD). Published by Deomed Publishing, Istanbul.
Çetin MA ve ark. |Boyun a¤r›s› ve disfaji ile seyreden Forestier hastal›¤›
162
Olgu Sunumu
yoktu ve nörolojik muayene normaldi (Resim 3). Yutma güçlü¤ü olan hastan›n baryumlu faringo-özefagografide, hipofarenkse d›flar›dan bas› bulgusu mevcuttu (Resim 4). Posterior faringeal duvarda kitlesi olan hastan›n özellik-le radyolojik görüntüözellik-leme sonuçlar›n›n de¤erözellik-lendirilme- de¤erlendirilme-siyle FH düflünüldü. Hasta diyet program›na al›narak fi-ziksel aktivite önerildi. Bir y›ld›r takip edilen hastan›n fli-kayetlerinde belirgin azalma oldu.
Olgu 2
Yaklafl›k 2 y›ld›r yutma güçlü¤ü, 1 haftad›r solunum s›-k›nt›s› ve bilinen kronik obstrüktif akci¤er hastal›¤› (KO-AH) olan 61 yafl›nda erkek hastan›n endoskopik orofa-renks ve hipofaorofa-renks muayenesinde; posterior faringeal duvarda üzeri normal mukoza ile örtülü, epiglot seviyesin-den aritenoid k›k›rdaklar seviyesine kadar uzanan yaklafl›k 4x1.5 cm boyutlar›nda hipofaringeal lümeni daraltan kitle görüldü. Nörolojik muayene ola¤and›. Hastan›n lateral servikal grafisinde, C3-4-5-6 vertebra anteriorlar›nda köp-rüleflme ve vertebralarda dejeneratif de¤iflikliler görüldü (Resim 5). Servikal bilgisayarl› tomografi (BT) aksiyel ke-sitte; C5 düzeyinde vertebra korpusundan kaynaklan›p an-teriorda füzyon gösteren osteofit formasyonlar› ve ossifi-kasyon alanlar› gözlendi (Resim 6). Hastan›n klinik ve rad-yolojik de¤erlendirmesi sonucunda FH düflünüldü. Takip-lerinde KOAH nedeniyle solunum s›k›nt›s› artan, O2 satü-rasyonu düflen ve genel durumu bozulan hasta entübe edi-lemeyince trakeaotomi aç›ld›.
Tart›flma
Forestier hastal›¤›, etyolojisi tam olarak bilinmeyen, ender görülen bir hastal›kt›r. Hastalar genellikle boyun a¤r›s› ve disfaji flikayetleri ile hekime baflvururlar. Disfaji nedeni olarak; mekanik bask›, periözefagial inflamasyon, krikofaringeal spazma ba¤l› kronik irritasyon sorumlu
Resim 3.Servikal MRG’de C4 üst ile C7 alt kesim düzeyleri aras›nda (beyaz oklar) vertebra korpuslar›ndan kaynaklan›p anteriorda füzyon gösteren osteofit formasyonlar› ve ossifikasyon alanlar› görülmektedir.
Resim 2.Lateral servikal grafide, C3-4-5-6 vertebra anteriorlar›nda (ok-lar) köprüleflme ve vertebralarda dejeneratif de¤iflikliler görülmektedir. Osteofitik proliferasyonlar›n hipofarenks hava kolonuna bas› oluflturdu¤u izlenmektedir.
Resim 1.Endoskopik muayenede posterior faringeal duvarda üzeri nor-mal mukoza ile örtülü yaklafl›k 3x1 cm boyutlar›nda hipofarengeal lüme-ni daraltan kitle (oklar) görülmektedir.
Olgu Sunumu
Türkiye Aile Hekimli¤i Dergisi | Turkish Journal of Family Practice | Cilt 17 | Say› 4 | 2013 163 gösterilebilir.[6,7]
Disfajinin ay›r›c› tan›s›nda öncelikli ola-rak hipofarinks ve özefagus maligniteleri düflünülmelidir; ayr›ca boyun, mediasten ve medulla spinalis tümörleri, özefajitler, zenker divertikülleri, nöromüsküler bozuk-luklar ve krikofaringeal spazm tan›ya giderken unutul-mamal›d›r. Epiglot hareketinde ve larenks elevasyonun-da k›s›tl›l›k disfajinin yan›nelevasyonun-da aspirasyonlara elevasyonun-da neden
olabilir. Hastalarda solunum problemleri görülebilir.[8,9] Servikal vertebralarda osteofit ve kalsifikasyon oluflumu-na ba¤l› hipofaringeal bölgede darl›k oluflur, hastalarda orotrakeal entübasyon güçlü¤ü görülebilir ve trakeatomi aç›lmas› gerekebilir. ‹kinci olgumuzda KOAH alevlen-mesi nedeniyle yo¤un bak›ma al›nan hastan›n O2 satüras-yonlar›n›n düflmesi ve genel durumunun bozulmas› ne-deniyle orotrakeal entübasyon denendi. Entübasyon ger-çekleflmedi¤i için trakeatomi aç›ld›. Hasta halen kanüle olarak takip edilmektedir. Boyun a¤r›s› FH hastalar›nda ana flikayetlerden biridir. Forestier hastal›¤›nda vertebra fraktürleri görülebilir ve kemik mineral dansinometri fraktür riskini belirlemede önemlidir.[10]
Hastalara düfl-meye ba¤l› oluflabilecek vertebral fraktürler ve aspiras-yon hakk›nda bilgi verilmelidir. Özellikle aspirasaspiras-yon ris-kini azaltmak için gastroözefageal reflünün önlenmesi gerekir. FH tan›s›n› koymada radyolojik görüntülemenin önemi büyüktür. Tan›da lateral servikal grafi, bilgisayar-l› tomografi, MRG ve baryumlu faringo-özefagografi önemlidir. Laboratuvar incelemelerinde HLA-B27 (+) olabilir.[11]
Semptomatik hastalarda ilk tercih konservatif tedavidir. Kilo problemi olan hastalar için diyet ve fizik-sel aktivite önerilmelidir. Birinci olgumuzun kilo vererek disfaji ve boyun a¤r›s› flikayetlerinde belirgin gerileme oldu. Anti-enflamatuvar ilaçlar, kas gevfleticiler ve anti-reflü tedavileri kullan›labilir.[12]
Medikal tedaviye ra¤men semptomlar› gerilemeyen, afl›r› kilo kayb› veya bas›ya ba¤l› nörolojik defisitleri olan hastalarda cerrahi tedavi
Resim 4.Baryumlu faringo-özefagografide, hipofarinkse d›flar›dan bas› görülmektedir (ok).
Resim 5.Lateral servikal grafide, C3-4-5-6 vertebra anteriorlar›nda köp-rüleflme ve vertebralarda dejeneratif de¤iflikliler görülmekte ve hava ko-lonuna d›fltan bas› görülmektedir (oklar).
Resim 6.Servikal BT’de; C3 üst C7 alt kesim düzeyleri aras›nda da ver-tebra korpuslar›ndan kaynaklan›p anteriorda füzyon gösteren osteofit formasyonlar› ve ossifikasyon alanlar› görülmektedir (ok).
endikedir. Hava yolu obstrüksiyonu acil cerrahi tedavi gerektirir. Cerrahi tedavide anterior yaklafl›m ve posteri-or yaklafl›m mevcuttur. Cerrahinin komplikasyonlar› ara-s›nda; kanama, hematom, enfeksiyon, Horner sendromu, süperior laringeal sinir felci ve özefagus yaralanmalar› görülebilir.[13,14]
Komplikasyonlar› azaltmak için cerrahi yöntem dikkatli seçilmelidir. Morbiditeyi azaltmak ama-c›yla komplikasyonlar›n erken dönemde fark›na varmak önemlidir. Cerrahi tedavi sonras› rekürren ossifikasyon-lar görülebilir bundan dolay› hastaossifikasyon-lar›n uzun dönem ta-kip edilmeleri önemlidir.[15]
Boyun a¤r›s›, disfaji, odinofaji, dispne, stridor ve ses k›s›kl›¤› flikayetleri ile hekime baflvuran, endoskopik mu-ayenede hipofarenks düzeyinde kitle görünümü olan has-talarda forestier FH unutulmamal›d›r. Radyolojik bulgu-lar›n da yard›m›yla kesin tan› konulabilir. Hastalara tan› konulurken fizik tedavi ve kulak burun bo¤az hekimleri-nin iflbirli¤i içinde çal›flmas› önemlidir.
Kaynaklar
1. Mader R, Sarzi-Puttini P, Atzeni F, et al. Extraspinal manifestations of diffuse idiopathic skeletal hyperostosis. Rheumatology (Oxford) 2009;48: 1478-81.
2. Holton KF, Denard PJ, Yoo JU, Kado DM, Barrett-Connor E, Marshall LM. Osteoporotic Fractures in Men (MrOS) Study Group. Diffuse idio-pathic skeletal hyperostosis and its relation to back pain among older men: the MrOS Study. Semin Arthritis Rheum 2011;41:131-8.
3. Carlson MJ, Stauffer RN, Payne WS. Ankylosing vertebral hyperostosis causing dysphagia. Arch Surg 1974;109:567-70.
4. Andersen PM, Fagerlund M. Vertebrogenic dysphagia and gait distur-bance mimicking motor neuron disease. J Neurol Neurosurg Psychiatry 2000;69:560-1.
5. Mata S, Fortin PR, Fitzcharles MA, et al. A controlled study of diffuse idiopathic skeletal hyperostosis. Clinical features and functional status.
Medicine (Baltimore) 1997;76:104-17.
6. Seidler TO, Pèrez Alvarez JC, Wonneberger K, Hacki T. Dysphagia caused by ventral osteophytes of the cervical spine: clinical and radi-ographic findings. Eur Arch Otorhinolaryngol 2009;266:285-91. 7. Martino AD, Costa V, Denaro V. Dysphagia and dysphonia due to
ante-rior cervical osteophytes: report of a patient affected by DISH. Eur J
Orthop Surg Traumatol 2006;16:344-7.
8. Papakostas K, Thakar A, Nandapalan V, O’Sullivan G. An unusual case of stridor due to osteophytes of the cervical spine: (Forestier’s disease). J
Laryngol Otol 1999;113:65-7.
9. Caminos CB, Cenoz IZ, Louis CJ, Otano TB, Esain BF, Perez de Ciriza MT. Forestier disease: An unusual cause of upper airway obstruction. Am
J Emerg Med 2008;26:1072.
10. Diederichs G, Engelken F, Marshall LM, Peters K, Black DM, Issever AS, et all; Osteoporotic Fractures in Men Research Group. Diffuse idio-pathic skeletal hyperostosis (DISH): relation to vertebral fractures and bone density. Osteoporos Int 2011;22:1789-97.
11. Ebo D, Goethals L, Bracke P, Mercelis R, De Clerck LS. Dysphagia in a patient with giant osteophytes: case presentation and review of the litera-ture. Clin Rheumatol 2000;19:70-2.
12. Akhtar S, O'Flynn PE, Kelly A, Valentine PM. The management of dys-phasia in skeletal hyperostosis. J Laryngol Otol 2000;114:154-7. 13. Aslan G, Hamzao¤lu A. Forestier hastal›¤› ve disfaji. KBB-Forum 2007;6:
33-6.
14. Ça¤avi F, Kalayc› M, U¤ur MB, Uzun L, Asil K, Aç›kgöz B. Disfaji ve dif-füz idiopatik iskelet hiperostozu: olgu sunumu. Türk Nöroflirürji Dergisi 2004;14:146-50.
15. Srivastava S, Ciapryna N, Bovill I. Diffuse idiopathic skeletal hyperosto-sis as an overlooked cause of dysphagia: a case report. J Med Case Reports 2008;2:287.
Çetin MA ve ark. |Boyun a¤r›s› ve disfaji ile seyreden Forestier hastal›¤›
164
Olgu Sunumu
Gelifl tarihi: 30.05.2013 Kabul tarihi: 08.09.2013 Çevrimiçi yay›n tarihi: 08.10.2013
Çıkar çakıflması:
Çıkar çakıflması bildirilmemifltir.
‹letiflim adresi:
Dr. Do¤an Atan
Ankara Numune E¤itim ve Araflt›rma Hastanesi KBB Klini¤i, Samanpazar›, Ankara
