98
Girifl
Tüm dünyada yayg›n olarak görülen kist hidatik gelifl-mekte olan ve hayvanc›l›kla u¤raflan ülkelerde halen önem-li bir sa¤l›k sorunudur (1). Echinococcus granulosus köpek, kurt, tilki gibi etobur hayvanlar›n incebarsa¤›nda yaflar. Bu hayvanlar›n d›flk›lar›yla at›lan yumurtalar koyun, s›¤›r ve insan gibi arakonak durumunda olan canl›lara fekal-oral yolla bulafl›r. Arakonakta parazit, viseral organlarda gide-rek büyüyen kistik lezyonlar yapar. Bu kist iki flekilde gö-rülür. Birincisi E. granulosus ve E. vogeli taraf›ndan olu-flan hidatid ya da üniloküler tip, di¤eri E. multilocularis ta-raf›ndan oluflan alveoler tiptir. E. granulosus Afrika, Orta-do¤u, Güney Avrupa, Latin Amerika ve Güneybat› Ameri-ka’da yayg›nd›r. ‹nsanlara parazitin yumurtalar› ile konta-mine olmufl yiyeceklerle bulafl›r. Kist hidatik bafll›ca kara-ci¤er (%50-70) ve akkara-ci¤er (%20-30) olmak üzere tüm organ ve dokulara yerleflebilir (1). Kemik tutulumu %0.5-2 ora-n›nda görülmekle birlikte endemik bölgelerde bu oran %4 civar›ndad›r (2-6).
Olgu
21 yafl›nda erkek hasta, travma olmaks›z›n sol kol k›r›-¤› nedeniyle hastanemiz 1. Ortopedi ve Travmatoloji Klini-¤i’ne baflvurdu. Fizik incelemede, sol kolda k›r›¤a ba¤l› ha-reket k›s›tl›¤› d›fl›nda patolojik bulgu tespit edilmedi. Labo-ratuvar tetkiklerinde, lökosit 8 100/mm3, hemoglobin 14.4 gr/dl, eritrosit sedimantasyon h›z› 24 mm/saat, biyokimya-sal tetkikleri normaldi.
Çekilen direkt grafide humerus flaft›nda lineer spiral k›-r›k ve humerus bafl›n›n normal yap›s›n› bozan litik ve dest-rüksiyona neden olan kitle görülmesi üzerine patolojik k›r›k ön tan›s› ile yat›r›ld› (Resim 1).
Sol omuz eklemi ve humerusun 1/3 proksimal bilgisa-yarl› tomografi (BT) incelemesinde humerus flaft›nda orta kesimde belirgin deplase fraktür hatt› izlendi. Kemikler da-hilinde humerus bafl ve boyun kesimini içine alan bu
bölge-de ve fraktür hatt›n› dolduran kortekste incelmeye ve yer yer destrüksiyona neden olan, içinde yeni kemik oluflumla-r›na dair hiperdens görünümlerinin izlendi¤i ekspansif özel-likte kitle lezyonu görüldü (Resim 2). Teres minör ve inf-raspinatus kas›, humerus komflulu¤unda heterojen görü-nümde olup içinde amorf kalsifikasyonlar izlendi. Triseps kas› içinde izlenen hipodens alanlar ve kalsifikasyonlar›n myositis ossificans veya kist hidatikle uyumlu olabilece¤i düflünüldü. Deltoid kas içinde ve triseps posterolateral komflulu¤unda cilt alt›na do¤ru uzanan en büyü¤ü 20 mm çap›nda olmak üzere hipodens alanlar mevcuttu (Resim 3).
Hasta operasyona al›nd›. Operasyonda humerus ortas›n-da oblik spiral k›r›k, k›r›k hatt›nortas›n-da medulla ve periostun destrükte oldu¤u, medullada kirli beyaz kitle yap›s›ndaki dokular ve periyost parçalar› görüldü ve histopatolojik ince-leme için örnek al›nd›. Kemik doku ile kas ve cilt dokusu aras›nda kirli sar› renkli krem renkli ak›nt›dan spesifik ve nonspesifik kültür örnekleri al›nd›. Kültürlerde üreme ol-mad›, histopatolojik incelemenin kist hidatikle uyumlu sap-tanmas› üzerine di¤er organ ve doku tutulumlar› aç›s›ndan incelendi. Abdominal ultrasonografi normaldi. Kraniyal, to-raks ve abdominal BT incelemelerinde kist hidatikle uyum-lu baflka lezyon tespit edilmedi. Echinococcus için indirekt hemaglütinasyon (‹HA) testi 1/128 titrede pozitif, Echino-coccus-spesifik IgE testi negatif bulundu. Hastaya albenda-zol 800 mg/gün baflland› ve alt› kürlük bir tedavi planlan-d›ysa da hasta daha sonraki takiplerine gelmedi. Hasta ev-cil hayvan beslemiyordu ve kist hidatik aç›s›ndan mesleki bir risk tafl›m›yordu.
‹rdeleme
E. granulosus taraf›ndan meydana getirilen kist hidatik hastal›¤› yayg›n bir zoonozdur (7). Oral yolla al›nan larva serbest kald›ktan sonra intestinal epitel yoluyla penetre olur; kan yoluyla hedef organlara tafl›n›r ve parazit bu bölgelerde hidatik kist oluflturur. Bu kistler daha çok karaci¤er ve akci-¤erde meydana gelir; böbrek, dalak ve kemik tutulumu da-ha az görülür (8). Kemik tutulumu %0.5-4 aras›ndad›r. En s›k vertebra (%30-50) ve pelvis kemiklerinde (%15) görül-mektedir. Bunlar› femur, tibia, humerus gibi uzun kemik tu-tulumlar› izler (1-5,9,10). Kistin kemikteki geliflimi yavaflt›r.
Klimik Dergisi●Cilt 15, Say›:3 ●2002, s:98-100
Kemik Tutulumlu Kist Hidatik Olgusu
Kamuran Say›l›r
1, Selim S›rr› Eren
1, Ayfle Erbay
1, Sualp Turan
2, Hürrem Bodur
1(1) Ankara Numune E¤itim ve Araflt›rma Hastanesi, 2. ‹nfeksiyon Hastal›klar› ve Klinik Mikrobiyoloji Servisi, S›hhiye-Ankara (2) Ankara Numune E¤itim ve Araflt›rma Hastanesi, 1. Ortopedi ve
Travmatoloji Servisi, S›hhiye-Ankara
Özet: Kist hidatik s›kl›kla karaci¤er ve akci¤er lezyonuyla karfl›m›za ç›kar. Dalak, beyin, kalp, kemik gibi organ ve doku tutulumlar›yla da zaman zaman karfl›lafl›lmaktad›r. Humerusta tümoral olufluma ba¤l› patolojik k›r›k ön tan›s› ile opere edilen ve histopatolojik incelemeyle kist hidatik tan›s› konulan bir vaka sunulmufl ve konuyla ilgili literatür göz-den geçirilmifltir.
Anahtar Sözcükler:Kist hidatik, kemik tutulumu.
Summary: Hydatid cyst mostly appears with liver and lung lesions. Occasionally, spleen, brain, heart and bone in-volvement may occur. In our case a patient with a pathologic fracture in the humerous due to a tumoral mass was opera-ted, diagnosis was made histopathologically as hydatid cyst. Revies of literature relevant to this subject were presented.
Klimik Dergisi●Cilt 15, Say›:3 99
‹nfeksiyon genellikle çocukluk ça¤›nda al›n›r; ancak inkü-basyon süresi on y›ldan uzun oldu¤undan klinik olarak orta-ya ç›kmas› eriflkin orta-yafla kadar gecikebilir (3,9).
Kemik kist hidati¤i karaci¤er ve akci¤er tutulumundan farkl› anatomik ve patolojik bulgular gösterir. Kemik tutulu-munda fibröz adventisyal tabaka oluflmad›¤›ndan gerçek bir kistten söz edilemez. S›n›rlar› çok net olmayan, çok veziküllü bir görüntüsü vard›r (11). Kemik yerleflimi kemi¤in vasküla-rizasyonunun artm›fl oldu¤u bölgelerde daha çok görülür (6). Kemikte iki tip kist hidatik görülür; en s›k görüleni po-likistik formdur ve tüm kemi¤e difüz olarak yay›lma e¤ili-mindedir. Daha nadiren de soliter kist hidatik görülür. Ke-mik kist hidati¤inde konjestiyon ya da inflamatuar reaksi-yon izlenmez; lokal eozinofili görülmez ve kist etraf›nda fibröz doku reaksiyonu olmaz (12).
Kemik kist hidati¤inde hastal›¤›n geliflimi y›llar al›r; has-tan›n genel durumu bozulmaz; hasta uzun süre asemptomatik kal›r. Sekonder infeksiyon, ani bir k›r›k ya da komflu nöro-müsküler yap›lara bas› sonras› bulgu verir. Bazen tesadüfi radyolojik incelemeyle fark edilir (12). Kortikal zay›flama-dan dolay› patolojik k›r›k en s›k görülen klinik bulgudur (5). Olgumuzda da ilk bulgu patolojik k›r›kt›. Kuveyt’den Booz (6)’un bildirdi¤i 16 kemik tutulumlu kist hidatik olgusunun 9’unda (%56) patolojik k›r›k ilk belirti olarak tespit edilmifl-tir. Bu olgular›n hepsinde alt ekstremitede tutulum varken zim olgumuzda tutulum üst ekstremitede idi. Literatürde
bi-zim olgumuza benzer flekilde humerus tutulumlu kist hidatik nadir de olsa bildirilmektedir (9,12,13).
Tan› spesifik radyolojik bulgu olmamas› ve patogno-monik klinik bulgular›n bulunmamas› nedeniyle güçtür. Anamnezle birlikte klinik bulgular, laboratuvar testleri ve tekrarlanan radyolojik incelemelerle konulabilirse de, kesin tan› için cerrahi eksizyon ve histopatolojik inceleme gerek-lidir (12). Direkt radyografik inceleme genellikle tipik bul-gu vermemektedir. BT ve manyetik rezonans görüntüleme yöntemleri tan›ya daha fazla yard›mc› olmaktad›r (2,3,9, 10). Kistik lezyonlar› ve yumuflak doku tutulumunu göste-rir (9). Kemikteki lezyonlardan ayr› kalsifiye olmam›fl kist-ler ve medülkist-ler kanal içindeki k›z kistkist-leri de gösterebilir (3). Kemik hidatik kistinin direkt radyografik görüntüle-mesinde kaba trabeküler yap› içinde radyolüsent alanlar›n bal pete¤i görünümü oluflturdu¤u izlenir. Bu bulguya kor-tekste incelme ve kemikte geniflleme efllik eder. Bazen komflu yumuflak dokuda flifllik ve kalsifikasyon görülür ki, bu kist hidatik tan›s›n› destekleyici bir bulgudur. Booz (6) çal›flmas›nda 16 olgunun 6 (%38)’s›nda yumuflak dokuda kalsifikasyon bildirmifltir. Bizim olgumuzda da BT ile teres minör, infraspinatus ve triseps kas› içinde kalsifikasyonlar tespit edildi (fiekil 3).
E. granulosus ve E. alveolaris’e ait kistik lezyonlar›n makroskopik oldu¤u gibi mikroskopik olarak da birbirinden ay›r›m› güçtür. E. granulosus infeksiyonundaki vezikül ko-nektif doku kapsülüyle kapl› ve tomurcuklanma göstermez-ken alveoler ekinokokozdaki vezikülde genifllemifl tomur-cuklanma, kapsülün olmamas› ve komflu dokuya invazyonu ay›r›m yarat›r. E. granulosus’ta kist membran›nda çok say›da hidatik s›v›da yüzen skoleks bulunurken E. alveolaris’te kis-tik kavitede az miktarda s›v› ve nadir skoleksler vard›r (14).
Hidatik kistin serolojik tan›s›nda ELISA, Western blot, ‹HA, polimeraz zincir reaksiyonu gibi testlerden yararlan›-l›r. Serolojik yöntemlerin karaci¤er tutulumunda duyarl›l›¤› %80-100 ve özgüllü¤ü %88-96’d›r. Bu testlerin akci¤er tu-tulumu için %50-56, di¤er organ tutulumlar› için %25-56 aras›nda duyarl› oldu¤u bildirilmektedir (1). Serolojik tan›-da kullan›lan E. granulosus-spesifik IgE düzeylerinin kist-lerin lokalizasyonuna ba¤l› oldu¤u bildirilmektedir. Karaci-¤er kist hidati¤inde duyarl›l›¤› %92 iken, kemik tutulumun-da %61.5 olarak bulunmufltur (7).
Patolojik k›r›k nedeniyle opere edilen olgumuzda tan›, al›nan biyopsi materyalinin histopatolojik incelenmesiyle Resim 1. Humerusun direkt grafideki görünümü. Resim 3. Bilgisayarl› tomografide humerusa komflu kas ve
yumuflak doku tutulumu.
Resim 2. Sol omuz eklemi ve humerusun bilgisayarl› tomografisinde görülen kemik tutulumu.
100 Klimik Dergisi●Cilt 15, Say›:3
konulmufltur. Yap›lan serolojik incelemelerde ‹HA pozitif bulunurken, E. granulosus -spesifik IgE negatif saptanm›flt›r. Ay›r›c› tan›; yerleflim yerine, lezyonun büyüklü¤üne, dokuya invazyonuna göre, tüberküloz osteomyelit, artrit, fibröz displazi, basit kemik kisti ve kemik tümorleri ile ya-p›lmal›d›r. Booz (6)’un bildirdi¤i ve opere edilen dört ke-mik hidatidozlu olgunun preoperatif tan›s› ancak iki vakada mümkün olmufltur.
Kist hidatik hastal›¤›nda kemik tutulumu nadir görül-mekle birlikte, endemik bölgelerde kemikte yer kaplayan tümörler, Pott hastal›¤› ve patolojik kemik k›r›klar›nda ay›-r›c› tan›da ak›lda tutulmas› gerekir. Yap›lan bir çal›flmada klinik olarak Pott hastal›¤› tan›s› konulan hastalar›n %17’si-nin kist hidatik oldu¤u bulunmufltur. E. granulosus’un ke-mikte lokalize oldu¤u durumlarda multiloküler lezyon flek-linde de görülebilmektedir (15).
Kemik kist hidati¤inde cerrahi tedavi total eksizyonun güçlü¤ü nedeniyle tek bafl›na baflar›l› olmayabilir ve yay›-l›m riskini art›rabilir. Albendazol tedavisi ile birlikte cerra-hi tedavi daha baflar›l› görünmektedir. Tek bafl›na cerracerra-hi te-davi uygulanan hastalarda yüksek nüks bildirilmekte, ope-rasyon öncesi bir kür ve opeope-rasyon sonras› alt› kür olmak üzere albendazol tedavisi önerilmektedir (9,10). Kemik kist hidati¤inde albendazol tedavisinin etkinli¤i tedavi süresi ile ba¤lant›l›d›r. Metasestodar›n yavafl büyüme h›z›ndan dola-y› hastalar iki dola-y›ldan uzun süre takip edilmelidir. Albenda-zol ve prazikantelin kombine verilmesinin tek bafl›na alben-dazol tedavisinden daha baflar›l› oldu¤u bildirilmifltir (10). Pintile ve arkadafllar› (12)’n›n sundu¤u humerus tutulumlu kist hidatik olgusunda sadece cerrahi tedaviden sonra defa-larca nüksün görüldü¤ü kemi¤in ileri derecede destrük-siyona u¤rad›¤› bildirilmifltir (12).
Kaynaklar
1. King CH. Cestodes. In: Mandell G L, Bennett J E, Dolin R. eds. Principles and Practice of Infectious Diseases. 5th ed. Philadelphia: Churchill Livingstone, 2000: 2962-63
2. Falagas ME, Siakavellas EC, Sapkas G. Diagnosis: echinococ-cal cyst of the fifth thoracic vertebra in an otherwise healthy young woman. Clin Infect Dis 2000; 30:568
3. Ritabh Kumar, Manpreets Gulati, H. L Nag. MR apperances in a case of femoral ecchinococcosis. Skeletal Radiol 2000; 29 : 235-8
4. Savafl R, Alper H, Çall› C. Spinal cord compression due to costal Echinococcus multilocularis. Computerized Medical Imaging and Graphics 1999;23:85-8
5. Paramjeet S, Shankar S, Sharma BS. MR in sacral echinococ-cosis. J Comput Assist Tomogr 2000; 24:176-7
6. Booz MY. The value of plain film findings in hydatid disease of bone. Clin Radiol 1993;47:265-8
7. Anders S, Guisantes JA, Josep M. The diagnosis of human
hydatidosis by measurement of specific IgE antibody by enzy-me immunoassay. Scand J Infect Dis 1989; 21:213-8 8. Caasero RD, Costas MG, Menso E. An unusual case of
hydatid disease: localization to the gluteus muscle. Clin Infect Dis 1996; 23:395-6
9. Parola P, Mathieu D, Panuel M. Diagnosis: hydatid bone dis-ease (cystic echinococcosis). Clin Infect Dis 2000; 31:543-4 10. Bonifacino R, Craig PS, Dogliani E. Albendazole treatment
and serological follow-up in hydatid disease of bone. Int Ort-hop 1997; 21:127-32
11. Sayg› G. Temel T›bbi Parazitoloji. S›vas:Esnaf Ofset Mat-baac›l›k, 1998:158-65
12. Pintilie DC, Hatmasu D, Panoza GH. Echinococcosis of the humerus. J Bone Joint Surg [A] 1966; 48(5):957-61
13. Markonis A, Tavernaraki A, Papaevangelou M. Humeral hydatid cyst complicated with extraosseus involvement: a case of unusual location echinococcosis. Eur J Radiol 2001; 37(2):130-3
14. Dorn R, Küsswetter W, Wünsch P. Alveolar echinococcosis of the femur. Acta Orthop Scand 1984; 55:371-4
15. Bruschi F, Ioppolo S, Ortana E. Immunochemical and molec-ular characterization of vertebral hydatid fluid. Scand J Infect Dis 1999; 31:322-3
