Trakeobronkopatia osteokondroplastika (TO), nadir görülen bir bozukluktur (1). İlk kez 1910 yılında “trakeopatia osteoplastika” olarak adlan- dırılan bu hastalık için 1964 yılından itibaren
“trakeobronkopatia osteoplastika” terimi kulla-
nılmaya başlanmıştır (2). Bir literatür taramasın- da, 1993 yılına kadar toplam 371 olgunun rapor edildiği bildirilmiştir (3). Nunez ve arkadaşları, 8700 fiberoptik bronkoskopi (FOB) uygulama- sında toplam 8 (%0.09) TO olgusu saptadıkları-
183 Tüberküloz ve Toraks Dergisi 2004; 52(2): 183-185
Trakeobronkopatia osteokondroplastika:
Bir olgu nedeniyle
Ateş BARAN, Sinem GÜNGÖR, Edhem ÜNVER, Adnan YILMAZ
SSK Süreyyapaşa Göğüs Kalp ve Damar Hastalıkları Eğitim Hastanesi, İstanbul.
ÖZET
Trakeobronkopatia osteokondroplastika (TO), etyolojisi bilinmeyen nadir bir bozukluktur. Bu yazıda, TO’lu bir olgu sunul- muştur. Yetmişyedi yaşında erkek hasta iki yıldır devam eden öksürük yakınması ile başvurdu. Göğüs grafisinde interstis- yel değişiklikler saptandı. Bilgisayarlı toraks tomografisi, trakea ve ana bronşlarda kalsifikasyon gösteriyordu. Fiberoptik bronkoskopi incelemesinde, trakea ön ve yan duvarlarından başlayan ve ana bronşlarda devam eden çok sayıda, kirli be- yaz renkte, sert, düzensiz nodüler lezyonlar saptandı. Bronkoskopik biyopsi patolojisi TO olarak rapor edildi.
Anahtar Kelimeler:Trakeobronkopatia osteokondroplastika, bronkoskopi.
SUMMARY
Tracheobronchopathia osteochondroplastica: A case report
Baran A, Gungor S, Unver E, Yilmaz A
SSK Sureyyapasa Training and Research Hospital for Chest Disease and Thoracic Surgery, Istanbul, Turkey.
Tracheobronchopathia osteochondroplastica (TO) is a rare disorder with unknown aetiology. In this paper, a case with TO was presented. A 77 year-old-man was admitted with cough for 2 years. Chest X-ray showed interstitial changes. Compu- ted tomography of thorax demonstrated calcific density lesion in the trachea and in the left and right main bronchi. Fibe- roptic bronchoscopy revealed numerous white, hard, irreguler nodules on the anterior and lateral walls of trachea and on main bronchi. Pathologic diagnosis of bronchoscopic biopsy was TO.
Key Words: Tracheobronchopathia osteochondroplastica, bronchoscopy.
Yazışma Adresi (Address for Correspondence):
Dr. Adnan YILMAZ, Zümrütevler Atatürk Caddesi Abant Apartmanı No: 30 81530 Maltepe, İSTANBUL - TURKEY
e-mail: [email protected]
nı rapor etmişlerdir (4). Son 30 yıl içinde 20.000’den fazla bronkoskopinin yapıldığı mer- kezimizden günümüze kadar sadece iki TO ol- gusu bildirilmiştir (5,6). Bu yazının amacı bron- koskopi ile tanı koyduğumuz bir TO olgusunu sunmaktır.
OLGU SUNUMU
Yetmişyedi yaşında sigara içmeyen erkek hasta iki yıldır devam eden öksürük yakınmasıyla Ocak 2002 tarihinde merkezimize başvurdu. Öz ve soy geçmişinde bir özellik yoktu. PA akciğer grafisinde bilateral, alt zonlarda retikülonodüler infiltrasyon saptandı. Başvuru sırasında vücut ısısı 36.6°C, nabız 88/dakika, TA: 135/80 mmHg ve solunum sayısı 19/dakika idi. Akciğer oskültasyonunda; bilateral orta ve alt akciğer alanlarında ince raller oskülte edildi. Diğer sis- temlerin fizik muayenesinde patolojik bir bulgu yoktu. Tam kan sayımı, rutin biyokimyasal ince- lemeler ve tam idrar analizi normal sınırlarda olup, eritrosit sedimentasyon hızı 25 mm/saat olarak ölçüldü. Solunum fonksiyon testi normal FEV1, FVC ve FEF25-75 değerlerini içeriyordu.
Yüz sinüsleri grafisinde ve kulak burun boğaz muayenesinde patolojik bulgu saptanmadı. Bil- gisayarlı toraks tomografisinde; tüm trakea ön ve yan duvarı boyunca ve her iki ana bronşta de- vam eden, intraluminal yüzeyi düzensiz olan kal- sifik lezyon ile parankim penceresinde her iki akciğerin alt loblarında belirginleşen, periferik yerleşimli yaygın infiltratif dansitelenmeler, yer yer konsolidasyon alanları, interlobüler septalar- da kalınlaşmalar ve yer yer fibrotik değişiklikler izlendi (Resim 1). Hastanın bronkoskopik ince- lemesinde kord vokallerden hemen sonra tüm trakea ön ve yan duvarlarında lokalize, ana bronşlarda devam eden çok sayıda, kirli beyaz renkli, sert yapıda ve düzensiz görünümlü nodü- ler lezyonlar saptandı (Resim 2). Lezyonlar her iki ana bronşta devamlılık gösteriyordu. Bron- koskopik biyopsi materyalinin patolojik incele- mesi; yüzeyde stratifikasyon gösteren kolumnar epitel, yer yer metaplazik skuamöz epitel ile su- bepitelyal alanlarda mononükleer iltihabi hücre- ler ve kemik-kıkırdak yapılar TO olarak rapor edildi. Bir yıl sonra yapılan kontrolde patolojik bir bulgu saptanmadı.
TARTIŞMA
TO, trakea ön ve yan duvarları ile bronşiyal sis- temi tutan, lümen içine uzanım gösteren kemik ve/veya kıkırdak yapıda submukozal nodüllerle karakterize, nadir görülen bir hastalıktır (2,7).
Etyolojisi kesin olarak bilinmemekle birlikte, kronik infeksiyonlar, kimyasal ve mekanik irri- tasyonlar, dejeneratif ve metabolik bozukluklar, konjenital ve genetik faktörler etyolojiden so- rumlu tutulmuştur (2). Geçmişte genellikle otop- si sırasında tanı koyulurken, bronkoskopi ve bil- gisayarlı tomografi (BT)’nin kullanımı, olguların antemortem dönemde tanı almalarını sağlamış- tır (1).
Biz, kronik öksürük yakınması ile başvuran TO’lu 77 yaşında bir erkek hastayı sunduk. TO olgularının çoğunluğu 50 yaşın üzerinde olup, her iki cinste eşit oranda görülür (2,8-10). Bu ol- gular sıklıkla yakınmasız olup, genellikle rast- lantısal olarak tanı alırlar. Kronik öksürük ve he-
Trakeobronkopatia osteokondroplastika: Bir olgu nedeniyle
Tüberküloz ve Toraks Dergisi 2004; 52(2): 183-185 184
Resim 1. Olgunun bilgisayarlı tomografisi: Trakea ve ana bronşlarda, kalsifik lezyon.
Resim 2. Olgunun bronkoskopik görünümü.
Baran A, Güngör S, Ünver E, Yılmaz A.
Tüberküloz ve Toraks Dergisi 2004; 52(2): 183-185 moptizi en sık saptanan yakınmalardır. Nefes
darlığı ve tekrarlayan infeksiyonlar hastalığın di- ğer belirtileridir (2). PA ve lateral akciğer grafile- ri, çoğu olguda TO açısından tanıya katkıda bu- lunmaz (2,6). TO tanısında en önemli tanısal yöntemler bronkoskopi ve BT’dir (2,7). Tomog- rafide trakea arka duvarını tutmayan kalsifikas- yon saptanır (7,10). Bronkoskopide saptanan karakteristik lezyon sıklıkla trakea 2/3 alt bölü- münde ön ve yan duvarları tutan, sert, beyaz renkli çok sayıda düzensiz lümene doğru uzanım gösteren nodüllerdir (2,6,7,10). Sunulan olguda akciğer grafilerinde kalsifiye lezyonlar saptan- mazken, BT ve bronkoskopi TO’nun tipik lez- yonlarını gösteriyordu. TO ayırıcı tanısında sar- koidoz, amiloidoz, relapsing polikondrit gibi pa- tolojiler düşünülmelidir (2,6). Olgumuzda bron- koskopik biyopsi ile TO tanısı doğrulandı.
Yakınmasız veya minimal yakınmalı TO olgula- rında herhangi bir tedavi önerilmez. Hava yolu obstrüksiyonu olan olgularda kriyoterapi, bron- koskopik lazer tedavisi veya radyoterapi gibi yöntemler uygulanabilir (2). Hastalarda genel- likle yavaş bir progresyon gözlenir (1). Olgu- muzda bir yıl sonra yapılan kontrolde patolojik bir bulgu saptanmadı.
Sonuç olarak; TO nadir görülen bir bozukluk olup, trakeanın kalsifik lezyonlarının ayırıcı tanı- sında düşünülmelidir.
KAYNAKLAR
1. Hodges MK, Israel E. Tracheobronchopathia osteochond- roplastica presenting as right middle lobe collapse. Chest 1988; 94: 842-4.
2. Karlıkaya C, Yüksel M, Kılıçlı S, Candan L. Tracheob- ronchopathia osteochondroplastica. Respirology 2000;
5: 377-80.
3. Mathlouthi A, Ben RC, Ben M, et al. Tracheobronchopat- hia osteochondroplastica. Personal observation and revi- ew of the literature. Rev Pneumol Clin 1993; 49: 156-62.
4. Rodriguez EP, Nunez N, Alvarado C, et al. Diagnosis of tracheobronchopathia osteochondroplastica. Chest 1990; 97: 763.
5. Karagöz T, Başözdemir N. Trakeobronkopatia osteokond- roplastika. Endoskopi Dergisi 1990; 2: 21-9.
6. Sevim T, Ataç G, Horzum G, et al. Tracheobronchopathia osteochondroplastica: A case report. Turkish Respir J 2002; 3: 72-5.
7. Mariotta S, Pallone G, Pedicelli G, Bisetti A. Spiral CT and endoscopic findings in a case of tracheobronchopathia osteochondroplastica. J Comput Assist Tomog 1997; 21:
418-20.
8. Lundgren R, Stjernberg NL. Tracheobronchopathia oste- ochondroplastica: A clinical bronchoscopic and spiro- metric study. Chest 1981; 80: 706-9.
9. Martin CJ. Tracheobronchopathia osteochondroplastica.
Arch Otolaryngol 1974; 100: 290-3.
10. Çelik G, Kumbasar ÖÖ, Ülger F ve ark. Trakeobronkopa- ti osteokondroplastika. Toraks 2002; 3: 200-3.
185
